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증례보고

36세 남자 환자가 내원 1주일 전에 우연히 발견한 좌안 결막에 생긴 종괴로 내원하였다. 내원 직전 타병원 안과에서 결막유피낭종이 의심되어 수술적 치료를 위해 메리놀병원 안과에 의뢰되었다. 과거 안과병력은 없었으며, 기저질환 및 외상력도 없었다. 초진 시 최대교정시력은 우안 1.0, 좌안 1.0이었고, 안압은 15/14 mmHg로 정상이었으며 안구 운동 제한이나, 사시 등 다른 안과 소견도 모두 정상이었다. 세극등현미경검사에서 좌안 이측 결막 부위에 비교적 경계가 잘 지어진 무통성의 분홍색 낭성 종괴가 관찰되었다(Fig. 1). 이 종괴는 부드러운 성상과 유동성을 보였으나, 외견상 안구돌출이나 눈꺼풀 모양의 이상은 없었다. 안와 전산화단층촬영에서 비교적 경계가 분명한 4×10×21 mm 크기의 조영증강된 종괴가 좌측 안구 결막의 상이측 및 하이측에 걸쳐 위치하고 있었다. 영상의학과 판독에 따르면 결막 지방종 또는 결막하 지방탈출증의 가능성이 높다고 판단되었다(Fig. 2).

Figure 1.

Photograph of a conjunctival mass. Slit-lamp examination showed a pinkish-yellow elevated cystic mass on the left temporal side of the conjunctiva.

Figure 2.

Preoperative orbital computed tomographic imaging study of the patient. Axial (A) and coronal (B) computed tomography scans show a cystic mass measuring 4 × 10 × 21 mm in the left temporal bulbar conjunctiva (red arrow), with a well circumscribed contrast-enhanced cystic wall (yellow arrow).

결막 유표피낭종 의심 하에 좌안 결막 낭성종괴의 절제 생검술을 시행하였다. 수술은 국소마취 하에 진행되었으며, 좌안 결막의 이측부위에서 경계 지어지는 분홍색의 낭성종괴를 확인한 후 병변 주변으로 1:100,000 에피네프린(Epinephrine 1 mg/mL^®; Daihan Pharm Co., Ltd., Seoul, Korea)과 2% 리도카인(Lidocaine HCl Hydrate Inj. 2%^®; Daihan Pharm Co.)을 혼합한 용액으로 마취했다. Westcott scissors를 사용하여 결막 낭종 크기만큼 세로 방향으로 절개하여 낭종의 파열 없이 박리시켰다. 적출된 종괴는 육안상 직경이 약 1 cm 정도 되는 낭종 형태였다. 병리조직검사에서 낭종의 내벽이 두 층의 분비세포로 구성되어 있고, 아포크린세포에서 기인하는 특징적인 분비물인 decapitation secretion이 확인되어 아포크린한선낭종으로 진단되었다(Fig. 3). 환자는 수술 후 합병증 없이 원활하게 회복되었으며, 수술 후 6개월의 경과 관찰 동안 재발 현상은 없었다.

Figure 3.

Histopathologic findings of the mass. (A) The cyst is lined by double layer of epithelium of cuboidal cells (H&E stain, ×40). (B) Decapitation secretory cells were present on the luminal surface (arrow, H&E stain, ×200) and (C) apical snouting of inner lining cells are focally seen (arrow, H&E stain, ×200). These findings suggest apocrine hidrocystoma.

고 찰

아포크린한선낭종은 아포크린 땀샘의 분비관이 막혀 액체가 저류되어 발생하는 양성 종양으로, 주로 머리, 목, 겨드랑이 그리고 눈꺼풀테 등에 발생한다.3 이 낭종은 특히 눈꺼풀 주변에서 종종 관찰되지만, 안구 결막에 발생하는 경우는 극히 드물다. Chin et al5은 2003년에 72세 여자 환자의 좌안 결막 비측 부위에서 발생한 증례를 처음 보고하였으며, Charles et al2은 2021년에 57세 여자 환의 우안 이측 결막에서 발견된 아포크린한선낭종을 보고하였다. 그러나 안구 결막에 생기는 경우는 매우 드물어 지금까지 문헌에 보고된 것은 4예 정도뿐이고, 국내에서는 결막에 발생한 아포크린한선낭종이 보고된 바 없다.

임상적으로 아포크린한선낭종은 작고 다발성 형태로 나타날 수 있으나, 때때로 단발성으로도 나타나며, 이는 아포크린샘암종과 구별하기 어려운 경우가 있다. Koç et al6의 연구에 따르면, 안와 주변 아포크린암샘종은 아포크린한선낭종과 달리 주로 50세 이상의 노년층에서 진단되며, 이 종양은 유동성이 없고 단단한(hard) 특성을 가진 종괴로 나타난다. 그러나 임상적으로 아포크린샘암종과 아포크린한선낭종을 구별하기 어렵기 때문에, 정확한 진단을 위해 조직학적 분석이 필수적이다.6 또한 에크린 한선낭종과의 감별도 중요한데, 에크린 한선낭종의 경우 하나 또는 두 개의 입방세포층으로 경계 지어지는 단방성 낭이 특징이다.7 반면 조직학적으로 아포크린한선낭종은 낭의 공동으로 자라 들어가는 유두상 돌기와 아포크린 세포에서 기인하는 분비물인 “decapitation secretion”의 특징적인 소견을 보이는데,2 본 증례에서도 이 소견을 관찰할 수 있었다(Fig. 3C). 이 증례에서는 안구 결막에 한정된 양성의 조직학적 소견이 관찰되었지만, 아포크린샘암종과 같은 악성 종양은 빠르게 진행하고 주변 조직으로 퍼지는 특징이 있다.6 따라서 조직 검사에서 악성 소견이 의심될 경우, 추가적인 면역조직화학 염색을 통해 악성을 감별해야 한다.8 한편 전안부빛간섭단층촬영(anterior segment optical coherence tomography, AS-OCT)은 전안부 종양의 형태와 성분 분석에 유용한 비침습적이고 빠른 검사이다.9 Igarashi et al9은 결막 아포크린한선낭종의 AS-OCT 소견과 병리조직검사 소견을 비교 분석한 바, AS-OCT 검사에서 결막 상피 하에 미만성의 불균질한 고반사영역 및 후방 그림자를 관찰했고, 병리조직 검사에서는 결막낭의 루멘에서 이와 유사한 모양의 물질 침착을 발견했다. 이를 통해 AS-OCT의 검사 소견이 아포크린한선낭종의 조직병리학적 특성을 반영한다고 판단하여, 결막에 발생하는 낭성 종양의 임상 진단에 AS-OCT가 기여한다고 하였다.

안구 결막에 주로 나타나는 낭성병변으로는 결막 모반(conjunctival nevus), 결막 림프관 확장증(conjunctival lymphangiectasis), 유표피낭종(epidermoid cyst)과 결막하 지방 탈출증(subconjunctival orbital fat prolapse) 등이 있으며 이에 대한 감별이 필요하다. Shields et al10은 결막 모반의 주요 감별점으로 모반의 외관 및 시간이 지남에 따라 변화하는 특성이 있으며, 조직검사상 모반세포(nevomelanocyte)가 군집 또는 둥지 형태로 배열되는 것으로 감별할 수 있다고 하였다. 결막표피낭종은 세극등현미경 검사에서 낭종의 벽이 얇고 반투명한 특징을 보이며, 외상, 과거의 안과 수술 또는 익상편, 검열반 등 결막의 염증성 질환과 자주 연관되어 있다.11 결막하 지방탈출증은 외안근 원추 내부의 지방이 결막 아래로 돌출된 형태로, 주변 조직과 다르게 노란색을 띄며, 이 종괴를 눌렀을 때 들어갔다가 안구를 누르면 다시 돌출되는 임상적 특징으로 감별할 수 있다.12 또한, 이러한 질환들은 조직검사를 통해 특징적인 조직학적 소견이 없는 경우 배제할 수 있다. 결막 낭성 종양에 대한 수술적 절제 및 조직검사는 종양의 크기가 커지거나, 색상에 변화가 발생하거나 불규칙한 색소 침착이 관찰될 때, 혹은 환자가 불편감이나 통증을 호소할 때 고려할 수 있다.13 조직 검사는 종양의 악성 여부와 특성을 파악하고 적절한 치료 방법을 결정하는 데 중요한 역할을 한다. 아포크린한선낭종은 크기가 작은 무증상의 경우에는 경과 관찰해 볼 수 있으나, 자연 관해되는 경우가 드물기에, 한선낭종의 치료는 수술적 절제이다.14 절제 시에는 종괴를 터뜨리지 않고 완전 절제하는 것이 중요하며, 수술 중 종괴가 파열되어 완전 제거가 안 된 경우에는 재발할 수 있다.15 본 증례에서도 완전 절제 후 다른 합병증 없이 잘 회복되었다. 이러한 낭종은 조직학적 검사를 통해 정확한 진단과 적절한 치료 계획이 수립되어야 한다. 한편 본 증례에서 낭성 종양의 임상적 진단을 위해 AS-OCT를 시행하지 않은 점은 연구의 한계로 볼 수 있다. 따라서 향후 연구에서는 AS-OCT가 안구 결막 낭성 종양의 임상적 진단 도구로써의 역할에 대한 추가적인 분석이 필요하다. 아포크린한선낭종이 비호발부위인 안구 결막에서 발생한 증례는 국내에서 처음 보고되어 그 의의가 있으며, 이를 통해 앞으로 결막 낭성 종양의 감별진단 시 고려되어야 할 것으로 생각된다

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