Address reprint requests to Tae Eun Lee, MD, PhD Department of Ophthalmology, Jeonbuk National University Medical School, #20 Geonji-ro, Deokjin-gu, Jeonju 54907, Korea 다형성 선종은 이하선에 발생하는 가장 흔한 종양으로 이하선에 발생하는 종양의 약 60%가량을 차지한다.1 증상은 거의 없거나 비특이적이며, 이하선 부위에서 천천히 커지며 이러한 특성으로 인해 종양의 크기가 커지거나 중요 구조물에 닿아 있어도 무증상인 경우가 대부분이다.2 신생혈관 녹내장은 약물에 잘 반응하지 않는 녹내장으로, 안구의 전반적인 허혈에 의해 속발성으로 발생한다. 당뇨망막병증, 허혈성 중심망막정맥폐쇄, 안허혈증후군이 신생혈관 녹내장을 유발하는 가장 흔한 원인 질환으로 알려져 있다. 안허혈증후군은 죽상경화증에 의한 경동맥의 좁아짐이 주원인이며 약 20%에서 양안에서 발생한다.3 이하선에 발생한 다형성 종양이 양쪽 경동맥을 누르면서 발생한 양안 신생혈관 녹내장을 경험하여 이를 보고하고자 한다.
증례보고
60세 여성이 내원 6주 전 양안에 수정체 유화술 및 인공수정체 삽입술 후 발생한 양안 신생혈관 녹내장을 주소로 의뢰되었다. 환자는 고혈압 및 당뇨의 과거력이 없었으며 수술 전, 후 시행한 혈액검사에서도 당뇨 소견은 보이지 않았다. 백내장 수술 전, 후 시행한 안저 검사상 이상 소견은 보이지 않았으며 본원 내원 전 시행한 경동맥 도플러 초음파 검사에서도 이상 소견은 없었다.
환자는 백내장 수술 1주일 후부터 발생한 양안 흐림을 호소하였으며 본원 내원 시 최대교정시력은 우안 0.08, 좌안 0.25였다. 세극등현미경 검사상 양안에서 홍채신생혈관 소견을 보였다. 양안 각막 부종, 심한 전낭 수축(Fig. 1), 후낭 혼탁 및 인공수정체 표면의 섬유소 반응이 관찰되었다. 안압은 최대 약물 치료(timolol-dorzolamide, brimonidine, latanoprost, and oral acetazolamide) 하에 우안 32 mmHg, 좌안 28 mmHg로 측정되었다. 전낭의 수축과 후낭 혼탁으로 인해 정확한 안저 확인이 어려워 neodymium-doped yttrium aluminum garnet (Nd:YAG) 레이저를 이용하여 전낭과 후낭 절개술을 시행하였다. 이후 시행한 안저 검사 상 당뇨망막병증 및 망막 혈관 폐쇄 소견은 양안 모두 관찰되지 않았으나 주변부 수정체낭의 혼탁으로 주변부 망막에 대한 검사는 불가능하였다. 본원에서 재시행한 혈액검사, 소변검사상 이상 소견을 보이지 않았고, 가슴 방사선 사진을 포함한 포도막염 관련 혈액검사에서도 이상 소견은 없었다.
양안 유리체강 내 베바시주맙 주사와 망막광응고술을 시행하였고 홍채신생혈관은 소실되었으나 양안 안압은 최대 약물 치료 하에도 28 mmHg 이하로 떨어지지 않았다. 추가적인 망막광응고술을 계획하였으나 수정체낭의 혼탁으로 인해 주변부는 시행하지 못하였고 안압 하강을 위해 양안 아메드벨브 삽입술을 계획하였다. 수술 전 Nadbath-RehmanEllis 마취를 준비하던 중 우측 귀 앞쪽에서 턱부위까지 연결되는 종괴가 만져졌으며 환자의 진술에 의하면 20여 년 전부터 있었고 통증은 없다고 하였다(Fig. 2). Nadbath-RehmanEllis 마취는 시행하지 않고 구후마취 하에 수술을 진행하였다.
수술 후 침샘 컴퓨터단층촬영(computed tomography, CT)을 시행하고 두경부외과로 의뢰하였다. CT상 양쪽 이하선에 여러 개의 비균질한 병변이 관찰되었다(Fig. 3). 오른쪽 외경동맥과 내경동맥, 왼쪽 외경동맥이 종괴에 의해 눌려 있었으며 가장 큰 종괴는 부인두 및 인두 점막 공간을 차지하고 상부 구인두 기도를 압박했다. 초음파 유도 미세침 흡인검사에서 이하선 다형성 선종 소견이 보였다. 아메드밸브 삽입 수술 후 8개월째에 이하선 전절제술과 인두 주위 종양 절제술(Fig. 4)을 시행하였고, 최종 병리학적 진단은 세포성 다형성 선종이었다. 아메드밸브 삽입술 후 안정적으로 유지되었던 안압은 종양절제 2개월 후(안과수술 10개월 후) 우안 22 mmHg, 좌안 20 mmHg로 증가하였으나 단일 약제 처방 후 20 mmHg 이하로 조절되었다.
고 찰
신생혈관 녹내장은 대표적인 속발 녹내장으로 망막의 허혈 상태로 인해 유발된다. 안허혈증후군은 신생혈관 녹내장의 주요 원인 중 하나이며 총경동맥 또는 내경동맥의 협착 또는 폐색으로 인한 안구 관류의 저하로 발생하고 경동맥의 죽상경화증이 안허혈증후군의 가장 흔한 원인이다. 그 외 원인으로는 경동맥 박리, 거대 세포 동맥염, 섬유 혈관 이형성증, 타카야스 동맥염, 대동맥 궁 증후군, 베체트병, 경동맥 협착을 유발하는 외상이나 염증, 유리체강 내 항혈관내피성장인자 주사 후 및 방사선 치료 후 합병증 등이 보고된 바 있으나4-8 본 증례와 같이 비인두암종 종양에 의한 경동맥의 기계적 폐쇄로 유발된 안허혈증후군의 증례는 거의 보고된 바 없다.
역피라미드 모양의 부인두 공간은 밑면이 두개저이고 설골을 꼭지점으로 하는 잠재적 공간으로 해부학적으로 이공간에는 4, 5, 6, 7번 뇌신경 및 내경동맥이 포함된다. 부인두 종양은 전체 두경부 종양의 0.5%에 불과할 정도로 상대적으로 드문 종양이며9 이 중 부인두 종양의 80%는 양성이고, 타액선의 다형성 선종이 가장 빈번하다.10,11 부인두 공간은 숨겨진 공간이기 때문에 부인두 이하선 다형성 선종은 진단되기 전에 오랜 기간 동안 자랄 수 있다.
서서히 자라는 종양의 특성상 안구의 허혈 상태가 서서히 진행되었고 백내장 수술로 인해 신생혈관 녹내장 발생이 촉발된 것으로 추측된다. 신생혈관 녹내장은 안내 수술로 인한 염증 및 망막 저산소증 등으로 인해 백내장 수술 및 유리체망막수술 후에 발생할 가능성이 더 높다고 보고되고 있으며 안내 수술로 인해 혈관 내피 성장 인자의 전방 확산이 촉진될 수 있다.12-14 실제 당뇨 환자에서 안내 수술 후 신생혈관 녹내장 발생률이 80%까지 높아졌음이 보고된 바 있다.15 본 증례에서는 백내장 수술 후 6주 만에 섬유소 반응을 동반한 전낭 수축 및 후낭 혼탁이 발생하였고, 상대적으로 낮은 안압에서 각막 부종이 발생하였다. 이러한 징후는 눈의 허혈성 상태를 암시한다. 이러한 징후에도 불구하고, 경동맥 도플러 초음파 검사 및 안저 검사상 이상 소견이 나타나지 않아 신생혈관 녹내장의 주요 원인 중 하나인 안허혈증후군을 간과하였다. 경동맥 도플러 초음파 검사는 경동맥에 대해 일반적으로 사용되는 비침습적 검사이지만 하악보다 위의 병변은 놓칠 수 있다. 하지만 환자는 두경부 종양의 임상 징후인 불분명한 발음을 보였으며 청력 저하를 호소하였다.
부인두 공간의 다형성 선종의 일차 치료는 수술이지만 안허혈증후군이 동반된 경우 종양 절제 시기를 신중하게 고려해야 한다. 경동맥 내막 절제술에서와 마찬가지로 종양 절제 후 모양체의 갑작스러운 재관류로 인해 안압이 급격히 증가할 수 있다. 따라서 안압이 정상 범위에 있더라도 절제 전에 범망막광응고술과 약물 치료를 적극 고려해야 한다. 본 증례에서도 종양 절제 후 안압이 상승하였으나 아메드밸브가 삽입되어 있었으며 적극적인 경과관찰을 통하여 적절한 시기에 안약을 추가하여 안압을 조절할 수 있었다.
두경부종양에 의한 경동맥 압박은 안허혈증후군의 아주 드문 원인이지만 신생혈관 녹내장을 일으킬 수 있는 흔한 원인을 발견하지 못했다면 그 원인으로 고려해 볼 수 있다.
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