Address reprint requests to Kyung Sun Na, MD, PhD Department of Ophthalmology, Yeouido St. Mary’s Hospital, College of Medicine, The Catholic University of Korea, #10 63-ro, Yeongdeungpo-gu, Seoul 07345, Korea 홍채낭종은 비교적 드물게 발생하는 안과 질환으로, 1981년 Shields1가 원인 및 발생 기원에 따른 분류법을 제시하였다. 일차성 낭종은 신경상피 기원으로 특별한 원인 없이 발생하는 경우를 말하며, 이차성 낭종은 수술 및 관통성 안외상에 의해 상피 내입(epithelial implantation)이 발생하거나 약물, 종양 등에 의해 발생하는 것으로 알려져 있다.1 일반적으로 일차성 낭종의 경우 크기 증가를 보이지 않고, 합병증을 유발하는 경우가 드물다.2 반면, 이차성 낭종의 경우 시력저하, 이차성 녹내장, 각막부전 및 포도막염 등의 합병증을 유발할 수 있어 면밀한 관찰이 필요하다. 홍채낭종의 진단은 다소 까다로울 수 있는데, 맥락막 흑색종, 홍채모양체 선종 등의 일차성 홍채 종양뿐만 아니라 전이암과 감별하는 것이 필요하다.2 이를 위해 최근에는 자기공명영상검사 뿐만 아니라 초음파생체현미경, 전안부 빛간섭단층촬영 등 다양한 장비가 진단에 사용되고 있다. 시력저하 등의 증상이 없고 합병증을 유발하지 않는 홍채낭종은 경과 관찰해 볼 수 있으나, 크기가 커지면서 시축을 침범하고 녹내장, 각막부종 등의 합병증을 유발하는 경우 적절한 치료가 필요하다. 낭종 발생의 원인과 범위에 따라 바늘흡인, 낭종 내 알코올 또는 유사분열억제제 주입술, 레이저광응고술 등을 고려해볼 수 있으며, 최근에는 이러한 여러 가지 비침습적 치료의 발달로 수술적 절제는 잘 하지 않는 추세이다.3
저자들은 20년 전 좌안의 외상 및 수술을 받은 기왕력이 있는 환자에서 이차성 홍채낭종을 진단하고 치료하였으며, 낭종 흡인과 알코올 주입술을 병행하여 치료한 증례는 국내에 발표된 적 없기에 이를 보고하고자 한다.
증례보고
29세 남성이 타 병원에서 좌안의 전방 내 홍채 종양으로 진단받고 치료를 위해 의뢰되었다. 20년 전 좌안을 볼펜으로 찔린 적이 있었고, 당시 각막열상으로 진단되어 일차 봉합술과 전방재형성술을 받은 기왕력이 있었다. 초진 당시 나안 시력 우안 0.02, 좌안 0.2, 최대교정시력 우안 1.0, 좌안 0.5로 측정되었고 안압은 비접촉 안압계로 우안 16 mmHg, 좌안 19 mmHg로 측정되었다. 세극등현미경검사상 좌안 결막에 경미한 충혈과 각막에 신생혈관을 동반한 선형의 혼탁이 관찰되었다. 전방은 다소 얕고 1시에서 5시 방향에 색소가 침착된 회백색의 홍채낭종이 동공 일부를 가리고 있었으며, 전방 내 염증 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 1A, B). 우안에서는 특별한 이상 소견이 관찰되지 않았다. 좌안 전안부 빛간섭단층촬영에서는 외측 전방각을 침범하고 각막후면과 접촉해 있는, 비교적 경계가 뚜렷한 홍채낭종이 관찰되었다(Fig. 1C). 초음파에서 후안부 침범 소견은 관찰되지 않았으며, 안와 자기공명영상검사에서 안구 외 침범 또는 악성 종양을 시사하는 소견도 보이지 않아 이차성 홍채낭종으로 최종 진단하였다. 홍채낭종이 시축을 침범하고 좌안 최대교정시력 또한 0.5로 떨어져 홍채낭종 제거를 계획하였다. 홍채낭종 제거는 현미경 하에서 시행되었으며, 각막내피를 보호하기 위해 점탄물질을 전방 내로 소량 주입하였다. 3-way 주사기에 한쪽은 99% 에탄올을, 한쪽은 빈 주사기로 준비하였다. 홍채낭종에서 가까운 윤부로 30게이지 주사 바늘을 bevel up으로 하여, 낭종 내로 주입하였다. 낭종이 거의 완전히 납작해질 때까지 액체를 제거한 후, 3-way 주사기에서 낭종에서 제거한 액체가 들어간 주사기는 잠그고, 99% 에탄올이 담긴 주사기를 열어 낭종 내로 0.1 cc 직접 주입한 뒤 1분간 대기하였다. 이후 주입한 에탄올이 완전히 제거되도록 낭종이 납작해지는 것을 확인하였으며, 3회 반복한 후 낭종의 색이 회색으로 변하는 것을 확인 후 조심스럽게 바늘을 제거하였다. 전방 내 주입한 점탄 물질은 평형염액이 든 주사기로 제거하였다(Fig. 2). 수술 후 1개월간 점안 항생제 및 스테로이드를 1일 4회 투여하였다.
술 후 1주일째 좌안 최대교정시력은 0.5, 안압은 15 mmHg였다. 수술 후 안약은 moxifloxacin 0.5% (Vigamox®, Alcon laboratories Inc., Fort Worth, TX, USA)와 prednisolone acetate 1% (Predbell®, Chong Kun Dang Pharmaceutical corp., Seoul, Korea)를 사용하였다. 술 후 3주일째 내원 시까지 전방이 깊게 유지되고 염증 소견은 보이지 않았으며(Fig. 3A), 낭종은 허탈되었으나 전안부 빛간섭단층촬영상 허탈된 낭이 각막후면과 유착되어 있는 모습을 볼 수 있었다(Fig. 3B).
술 후 한 달 뒤 환자가 좌안 시력저하를 주소로 재내원하였다. 좌안 최대교정시력 0.02, 안압은 14 mmHg였다. 백내장 및 홍채앞유착이 진행하면서 전방깊이가 감소한 것을 볼 수 있었으며, 이때 각막내피세포밀도는 1,061 cells/mm2였다. 이후 6개월간의 경과 관찰 기간 동안 낭종은 허탈된 상태로 유지되었지만, 백내장이 급격히 진행하고 전방 허탈이 발생하면서 시력이 안전수동으로 감소하고 안압은 21 mmHg로 다소 상승하였다(Fig 3C, D). 각막내피세포밀도는 879 cells/mm2까지 감소하였다. 우선 전방 공간을 확보하고 각막내피손상의 진행을 막기 위해 좌안 초음파수정체유화술 및 인공수정체삽입술을 시행하였다.
낭종 흡인 후 7개월째, 백내장수술 후 1개월째 좌안 나안 시력 0.5로 회복되었으며 낭종은 각막내피와 유착되어 소실 된 상태로 유지되었으며, 각막내피세포밀도는 871 cells/mm2로 확인되었다(Fig. 4).
고 찰
홍채낭종은 1981년 Shields1가 제시한 분류법에 따라 크게 일차성과 이차성으로 나눌 수 있다. 일차성 홍채낭종은 기원 조직에 따라 홍채실질낭종과 홍채색소상피낭종으로 분류할 수 있으며, 색소상피낭종은 다시 해부학적 발생 위치에 따라 동공연에 접한 것과 홍채 중간부 또는 주변부에서 발생한 것으로 구분할 수 있다.1 드물게 전방 또는 유리체 내에서 부유하는 형태로 존재하는 경우도 보고된 바 있다.4 반면 이차성 홍채낭종은 발병 기전에 따라 나뉘며 착상낭(implantation cyst)이 가장 흔하고, 그 외 약물, 종양 또는 기생충에 의해 유발될 수 있다. 드물게 뮤코다당질축적증, 멘케스 증후군과 같은 전신 질환에 동반되어 나타나는 경우도 보고된 바 있다.2 발병률에 대해서는 아직 근거가 부족한데, 증상 또는 합병증을 유발하지 않는 홍채낭종의 경우 병원에 내원하지 않는 경우가 많기 때문이다. 특히 일차성 홍채낭종의 경우 주로 선천적이고 정지된 상태를 유지하여 상대적으로 무해한 성질을 갖는다. 반면 이차성 홍채낭종의 경우 크기가 증가하면서 시축을 침범할 뿐만 아니라 홍채팽륜, 홍체섬모체염, 이차성 녹내장, 백내장, 각막부전 등의 다양한 합병증을 유발할 수 있다.
이차성 홍채낭종이 형성되기 위해서는 먼저 상피세포가 전방 내로 유입되는 과정이 필요한데, 이는 주로 수술 또는 안외상을 계기로 발생하게 된다. Zohreh and Aliasghar5가 홍채낭종으로 진단된 102안을 대상으로 한 연구에서는 모든 낭종의 기저부가 과거 수술 중에 만들어진 절개 부위 또는 관통 안외상의 열상 부위와 연결되어 있음을 보고하였다. 이러한 착상낭은 본 증례에서와 같이 원인이 되는 수상 후 20년 뒤까지도 발생할 수 있는 것으로 알려져 있다.
홍채낭종의 진단은 다소 까다로울 수 있는데, 이는 종종 홍채모반, 평활근종, 수질상피종, 흑색종과 같은 일차성 홍채 종양뿐만 아니라 전이성 종양과 감별이 필요하기 때문이다.3 따라서 안과적 수술력 및 외상력, 기저 질환 등에 대한 자세한 병력 청취가 이뤄져야 하며, 초음파, 초음파생체 현미경, 전안부 빛간섭단층촬영, 자기공명영상검사 등 다양한 영상 기법을 활용하는 것이 필요하다. 이를 통한 진단이 어려운 일부 경우에는 미세바늘흡인생검을 추가로 시행하기도 한다.6 본 증례의 환자는 관통성 안외상 및 수술력이 있는 젊은 남성으로, 전안부 빛간섭단층촬영상 균일한 음영과 뚜렷한 경계를 보이는 전방에 국한된 낭종이 관찰되었고 그 외 영상검사에서도 악성 종양이나 전이를 의심할만한 근거가 없어 이차성 홍채낭종으로 최종 진단할 수 있었다.
시력저하 또는 이차적 합병증을 유발하는 홍채낭종은 치료의 대상이 되며, 치료 방침으로는 레이저 시술부터 수술적 절제까지 다양하다. 과거에는 낭종을 수술적으로 완전 절제하는 것이 일반적이었으나 심한 염증 반응, 각막내피 세포부전, 유리체출혈, 창상벌어짐 등의 합병증이 보고된 바 있으며 비침습적 치료가 발달하여 근래에는 일차 치료로 잘 사용되지 않는다.7,8 최근에는 초기 치료로 낭종 상피를 응고시키는 아르곤 레이저를 이용하거나 neodymium-doped yttrium aluminum garnet (Nd:YAG) 레이저를 통해 낭종벽을 뚫어 배액하는 방법이 추천되고 있다. 또한 미세바늘흡인을 통해 낭종을 치료한 몇 가지 해외 사례들이 보고된 바 있으며, 특히 흡인과 함께 낭종 내 순알코올 또는 유사분열 억제제 주입술 등을 병행하는 것이 낭종의 영구적인 소실 유도에 도움을 주는 것으로 알려져 있다.5,9
이와 관련하여 국외에서는 2003년에 Zohreh and Aliasghar5 가 상피홍채낭종을 보이는 102안을 대상으로 바늘흡인 및 에탄올 주입술을 시행한 뒤 결과를 보고한 바 있다. 93안에서 1회의 시술로 홍채낭종이 소실되었으며, 시술 후 11안에서 전방염증이 관찰되었지만 그 외 출혈, 백내장 또는 안내염 등의 합병증은 발생하지 않았다고 하였다. 또한, 102안 중 25안을 대상으로 각막내피세포밀도를 측정한 결과 시술 전후 차이가 없다고 보고하였다.5 단, 추적 기간은 1개월로, 장기적 안전성이나 재발률은 확인되지 않았다. 이후 2014년에는 Shields et al9이 홍채낭종을 보이는 16안을 대상으로 바늘흡인 및 순알코올 주입술을 시행하였는데, 이 중 15안에서 5년 동안 재발을 보이지 않았다. 낭종 제거 후 4안에서 각막부종이 관찰되었으며, 1안에서 전방염증이 관찰되었으나 스테로이드 안약 점안 후 호전되었다고 보고하였다. 그 외 시술 관련 녹내장, 상피눈속증식, 조직 괴사, 백내장 등의 합병증은 발생하지 않았다.9
국내 학회지에는 총 12건의 홍채낭종이 보고되었다. 이 중 일차성 홍채낭종은 다섯 건이 있었는데, 1975년과 1979년 Song10과 Cho11가 각각 특별한 위험인자가 없는 26세 및 14세 남성에서 일차성 홍채낭종을 발견하고 수술적 절제 후 조직학적 소견을 확인하였다. 2005년 Kim et al12은 62세 남성에서 양안의 무증상 홍채낭종 1예를 국내 최초로 보고하였다. 또한 2016년 Jin et al13은 11년 전 endodiathermy를 이용하여 홍채낭종 제거술을 받은 후 재발한 홍채낭종을 진단하고 레이저광응고술 및 Nd:YAG 레이저 병용 치료 후 6개월 동안 재발 없이 경과 관찰하였다.
국내 보고된 여섯 건의 이차성 홍채낭종 중 네 건에서 관통성 안외상 및 수술력이 있었고, 한 건은 외상력은 없었으나 백내장수술과 섬유주절제술을 받은 환자에서 보고되었다. 2004년 Lee et al14은 두 건의 이차성 홍채낭종을 아르곤 레이저광응고술 및 Nd:YAG 레이저로 치료하였으며, 그 중 한 건은 15개월 뒤 재발하였다. 2008년 Lee et al15은 낭종을 바늘흡인한 뒤 안내레이저 프루브(probe)를 이용해 안구 외 광응고술(ab externo photocoagulation)을 하고 6개월 동안 재발 없이 경과 관찰하였다.
국내에서 발표된 기존의 증례들과 달리, 본 증례에서는 낭종의 바늘흡인과 더불어 낭종 내 알코올 주입술을 병행하여 홍채낭종을 치료하였다는 것에 의의가 있다. 본 증례에서 관찰된 홍채낭종의 경우 크기가 크고 시력저하가 동반되어 보다 완전한 허탈을 유도하기 위해 알코올 주입술을 보조적으로 시행하였다. 시술 후 한 달 뒤부터 백내장이 진행하고 전방이 좁아지는 모습이 관찰되었는데, 앞서 언급한 해외 문헌에서는 알코올 사용 후 합병증으로 백내장이 발생한 경우는 없었으며, 현재까지는 병소 내 알코올 사용이 백내장을 유발할 수 있는지에 대해서 대규모 연구가 진행된 적이 없어 연관성을 파악하기는 어렵다.5,9 또한 수술 후 시행한 검사상 각막내피세포밀도 저하 소견이 관찰되었는데, 수술 전 검사 결과 부재로 비교는 할 수 없었으나 각막후면과 맞닿아 있던 낭종으로 인해 수술 전부터 각막내피세포 손상이 발생하였을 것으로 생각된다.
결론적으로, 저자들은 관통성 안외상 및 수술 과거력이 있는 환자에서 이차성 홍채낭종을 진단하였으며, 기존에 보고된 국내 증례들과 달리 바늘흡인 및 낭종 내 알코올 주입술을 통해 치료한 뒤 7개월간 재발 소견 없이 경과 관찰하고 있어 이를 보고하는 바이다. 크기가 큰 홍채낭종에서 고려해볼 수 있는 접근성이 좋은 치료 방법이나, 알코올 주입 시 백내장 진행과 각막내피세포 손상 가능성이 있어 사용에 주의가 필요하며, 장기적 합병증 및 안전성에 대해서는 추후 연구가 필요할 것으로 보인다.
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