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증례보고

특별한 기저 질환이 없는 16세 남자 환자가 내원 당일 오토바이 교통사고 후 좌안 주위를 수상하여 응급실로 내원하였다. 좌안의 시력, 동공반사, 전안부 및 망막은 모두 정상 소견이었다. 수술 전 시행한 심전도검사에서는 정상동 리듬, 흉부 X선 소견은 정상이었으며, 혈액검사에서도 특이 소견은 보이지 않았다. 구토, 구역 증상이 동반되었고 모든 방향의 안구운동의 제한(-0.5 to -1.5) 및 안구 움직임 시 심한 통증이 있었다. 전산화단층촬영에서 좌안 안와내 벽의 명확한 골절편이 관찰되지 않았으나, 사골동에 탈출 된 안와 지방 음영이 관찰되었다(Fig. 1). 이에 좌안 안와내벽의 들창문형 골절 판단 하에 전신마취하 안와내벽의 파열골절 정복술을 계획하였다.

Figure 1.

Orbital computed tomography (CT) after trauma. (A, B) Orbital CT showed no definite fracture line of medial orbital wall. (C, D) However, a signal of orbital fat herniation (arrows) into the ethmoid sinus was observed.

수술 도중 안와의 내벽 및 하내벽의 좁은 선상 골절 사이에 단단히 낀 안와 조직물이 확인되어 골절 범위를 넓혀 안와 조직의 손상을 가능한 방지하면서 조심스럽게 정복하였다. 수술 과정에서 안와 후방의 심한 출혈이나 압박을 유발할 만한 특이 소견은 관찰되지 않았다. 그러나 수술 중 좌안 동공이 거의 완전히 산동된 소견이 관찰되어 의아하게 생각되었으나 수술 시야에 조절되지 않은 안와 출혈이 있는 상태도 아니었고, 안구에 압력이 가해지는 상황도 아닌 상태에서 발생한 소견이었기에 수술 중에 사용하는 에프네프린 지혈거즈액이 안구 쪽으로 일부 흡수되어 발생하였을 가능성을 염두하고 흡수성 안와 삽입물(Osteotrans implant, Teijin Medical Tecnologies Co., Osaka, Japan)을 위치시킨 후 일단 수술을 마쳤다.

수술 직후 확인 시 동공은 여전히 산동된 상태로 좌안 시력이 안전수동으로 측정되었고 안검하수 소견이 관찰되었다. 수술 전의 전반적인 전 방향 안구운동장애는 수술 직후 호전되었고 통증도 사라졌으나, 좌안 내전이 -1 정도로 약간 감소된 상태였다. 단순히 약제에 의한 동공 산대가 아닌, 급격한 시력저하를 동반한 동공산대임을 인지하고 즉시 전산화단층촬영을 시행하였다. 전산화단층촬영상 안와 삽입물의 후방이 안와첨까지 닿는 소견은 아니었으나 내직근의 중앙 부위를 누르면서 angulation 소견이 보였고, 저명한 혈종 소견은 보이지 않았으나 안와첨 부위가 다소 흐릿한 음영으로 보이고 있었다(Fig. 2). 안와첨 부위의 출혈 가능성을 일차적으로 염두하였으며, 이에 안와첨의 상태 확인이 우선적으로 필요하다고 판단하여 응급 재수술을 시행하였다. 응급 재수술에서 확인 시 안와삽입물은 안와첨 깊은 부위까지 위치한 상태가 아니어서 안와첨 부근의 직접적인 압박은 없었으며 활성화된 출혈 소견은 보이지 않았다.

Figure 2.

Orbital computed tomography before the second operation (exploration and orbital implant reposition) Before second operation, there was no definite sign intraorbital hematoma. But, there were orbital apex haziness and angulation of medial rectus muscle due to orbital implant medial deviation. (A) Axial view. (B) Coronal view.

처음 수술 당시 동공 산대가 발생한 시점은 안와 삽입물을 넣기 전에 발생한 것이었기에 삽입물에 의한 압박이 직접적인 시력저하의 원인은 아니라고 판단할 수 있었으나, 추가적인 압박을 방지하기 위해 안와 삽입물의 후방 크기를 축소시켜 재위치시켰고 추가적인 출혈로 인한 위험을 줄이기 위해 배액관을 삽입하였다. 재수술을 마칠 때 동공 크기는 약 6 mm 정도로 첫 수술 직후보다는 다소 줄어든 상태였다(Fig. 3).

Figure 3.

External photography after the second operation (exploration and orbital implant reposition). Immediately after the second operation, pupil size was 6 mm (decreased size compared to pupil size after the first operation).

재수술 직후에도 시력 호전은 없었고, 도상검안경으로 안저검사도 시행하였으나 특별한 이상 소견이 보이지 않았다. 안검하수와 경미한 내전장애 소견도 같이 관찰되었으므로 수술과 관련하여 발생된 불완전 3번 뇌신경마비 및 외상성 시신경병증 가능성을 일차로 두고 고용량 정맥 내 스테로이드 주사 치료를 우선적으로 시작하였다. 그리고 수술 다음 날 안와 및 망막의 미세순환 문제의 가능성을 확인하기 위해 빛간섭단층촬영 및 형광안저혈관조영술을 시행하였다. 안저는 특별한 이상이 인지되지 않았던 전날과 다르게 혈관궁 내의 망막의 부종 및 중심와의 앵두반점 소견이 확인되었다(Fig. 4A). 빛간섭단층촬영상 내망막층의 부종 소견이 관찰되었고(Fig. 4B) 형광안저혈관조영술상 망막동맥 내의 색전은 보이지 않았으나 팔망막순환시간 21초, 초기 정맥기 42초로 초기 동맥순환이 현격하게 지연되는 소견 관찰되었다(Fig. 4C). 시신경유발 전위도검사상 좌안의 P100의 진폭 감소 소견이 보였다(Fig. 4D). 이에 미세혈전, 또는 혈관 연축 등에 의한 혈류부전이 원인이 되어 발생한 망막중심동맥 혈류부전으로 진단하였고 안구 내 혈류를 호전시킬 목적으로 점안 안압하강제 및 정맥 내 만니톨주사 치료를 시행하였다.

Figure 4.

The fundus exams of left eye after the second operation (exploration and orbital implant reposition). (A) Fundus photography taken 1 day after the second operation shows cherry red spot. (B) Optical coherence tomography images of left eye revealed inner retinal edema. (C) Fluorescein angiography shows that retinal arterial filling was markedly delayed with arterio-venous transit time of 21 seconds (C-2). (D) The VEP taken 5 days after the second operation shows decreased P100 amplitude (left eye). VEP = visual evoked potential; VER = visual evoked response.

수술 7일 후 시행한 빛간섭단층촬영상 내망막층 부종의 호전 소견을 보였고, 시력은 안전수지 50 cm까지 호전되었다. 안구운동 및 안검하수는 약 2개월 후 정상으로 회복되었다. 수술 후 8개월째 형광안저혈관조영술상 좌안의 혈류는 정상으로 회복되었으나, 빛간섭단층촬영상 내층 망막의 위축이 관찰되었고 수술 후 2년째 마지막 경과 관찰 시 좌안 시력은 0.04에서 더 이상 호전되지 않았다.

고 찰

본 증례는 별다른 기저 질환이 없던 젊은 남성에서 외상에 의한 안와내벽의 파열골절이 발생하였을 당시에는 중심망막동맥을 포함한 망막의 이상 소견이 없었으나, 안와내벽의 파열골절 정복술 중 망막중심동맥 혈류부전이 발생한 경우이다.

망막중심동맥폐쇄는 대부분 색전이나 혈전에 의해 발생하는 것으로 알려져 있으며,4,5 외상에 의해 망막중심동맥폐쇄가 발생한 증례는 매우 드문 것으로 알려져 있다. 국내에서는 2016년 Koh and Woo6의 증례보고에서 외상에 의해 발생한 망막중심동맥폐쇄 2예를 보고한 이후, 2018년 Jang et al7의 증례보고에서 외상 이후 망막중심동맥, 망막중심정맥과 안와첨증후군이 병발된 1예를 보고하였다. 그러나 두 증례보고는 모두 수술과 무관하게 외상 직후에 발생한 망막중심동맥폐쇄였으므로, 수술 전 망막의 이상이 없었던 환자가 안와파열골절 정복술 도중 망막중심동맥 혈류부전이 발생한 본 증례와는 다르다.

국외에서는 1974년 Emery et al8이 본 증례와 유사하게 안와하벽 파열골절 정복술 이후 발생한 망막중심동맥폐쇄 1예를 보고한 바 있다. 그러나 이 증례는 수술 후 시일이 경과하면서 수술한 쪽의 안구돌출과 안운동장애가 점점 심화되면서 수술 후 3일째 시력이 광각무로 악화되었음을 인지한 증례이며, 수술 후 안와 내 출혈로 인한 안와 내압 상승이 이차적인 망막중심동맥폐쇄를 야기한 것으로 보았다. 보고에서 안와 내압의 상승이 어떻게 망막중심동맥폐쇄를 유발하였는지 그 기전에 대하여 명확히 서술하지 않았다. 그러나 안와돌출 및 거대 결막하출혈 소견, 심한 안압상승 소견, 아스피린 복용력, 혈액학적검사상 혈액응고인자의 이상 소견이 보이지 않았다는 점 등을 고려해 보았을 때, 심한 안와 출혈이 안와 내압 상승을 야기하여 망막중심동맥 폐쇄를 일으켰을 가능성이 클 것으로 생각된다. 안와골절 수술 후 중심망막동맥폐쇄를 보고한 다른 2건의 국외 문헌 보고9,10 역시 수술 후 수일이 지난 후 시력저하가 인지된, 전형적인 안저 소견으로 진단된 증례들이며 모두 형광안저촬영술이 시행되지는 않았다. 본 증례는 위에 언급된 3건의 보고와는 다르게 수술 중 활성화된 안와의 출혈이나 압박이 없었던 상태에서 동공이 열린 증례로서, 기전을 명확히 알 수는 없으나 수술 중 발생된 이벤트에 의한 시력저하임을 바로 감지할 수 있었다. 수술 후에도 안와 내 압력이 상승할 만한 유의한 출혈 소견이 없었다는 점에서 중심망막 동맥 폐쇄, 또는 혈류 부전이 기존 증례보고와는 다른 기전으로 발생한 것으로 판단된다.

안와파열골절 정복술 도중 발생한 망막중심동맥폐쇄는 명확히 그 기전을 알기는 어려우나, 몇 가지 가설로 이를 설명할 수 있다. 첫째로, 수술 과정 도중 발생한 출혈 및 수술 과정 도중 가해지는 압력에 의해 중심망막동맥이 폐쇄되었을 가능성이다. 안압이 동맥관류압에 비해 높아지면 안구의 관류가 감소하게 되고 이후 막전 모세혈관, 유두부주위맥락막, 후모양체동맥, 중심망막동맥 순으로 혈류 공급이 감소하게 된다.11 따라서 비가역적인 중심망막동맥의 폐쇄 전 압박성 원인을 제거함으로써 빠른 안압하강을 유도하는 것이 필요하며 일반적인 경우 100분 이상 허혈이 지속되면 비가역적 손상이 발생하는 것으로 알려져 있다.6 본 증례에서 수술 이후의 전산화단층촬영상 안와 내의 저명한 혈종 소견은 보이지 않았으나, 안와첨 부근의 압박 및 활성화된 출혈 소견을 확인하기 위해 응급재수술을 시행한 이유도 첫째 원인에 무게를 두었기 때문이다.

두 번째 가설로는 외상 발생 당시 혈관내막 조직이 손상되어 혈전이 발생하였고, 발생한 혈전이 뒤늦게 망막중심 동맥폐쇄를 발생시켰을 가능성이다. 혈관내막 조직의 손상이 발생하면 혈관내막하 조직이 혈류에 노출되고 혈소판의 응집이 일어나며 응고 다단계에 의한 혈전이 발생할 수 있다.12 다른 부위의 골절에 의한 지방색전도 원인이 될 수 있고, 심장 질환이나 속목동맥에서 기인한 혈전이나 색전이 중심망막폐쇄의 위험인자로 잘 알려져 있다.

세 번째 가설은 수술 중 발생한 망막동맥의 연축 혹은 수축으로 인하여 망막중심동맥폐쇄를 발생시켰을 가능성이다. 지혈을 위한 에피네프린 거즈액에 의하여 혈관이 수축하여 망막중심동맥폐쇄가 일어날 수 있다.13 본 증례는 혈액검사와 심전도검사에서 이상 소견이 없던 젊은 연령이었고, 안와골절 이외에 다른 부위의 골절은 없었다. 또한 형광안저혈관조영술을 포함한 안저검사상 직접적인 혈전이 관찰되지 않았고 초기 동맥 순환이 현격하게 지연되었으나, 완전히 폐쇄가 일어나지 않았기에 직접적인 혈류 내 색전에 의한 것이 아닌, 수술 중 발생한 망막동맥의 연축, 또는 수축이 망막혈류부전을 야기하였을 가능성도 고려해 볼 수 있다. 시력저하 증상이 나타났을 당시 도상검안경상 앵두 반점이 명확하게 보이지 않았던 이유로 추정되는 이유로, 완전한 혈관폐쇄가 아닌 혈류부전이었기에 초기 망막검사 상 이상이 보이지 않았을 것으로 사료된다. 에피네프린 거즈 이외에도 외상이나 수술과 같은 스트레스 상황에서 이에 대한 항상성의 반응으로 나타나는 국소적인 동맥의 수축,12 이러한 상황에서 수술 시야를 확보하기 위해 사용하는 당김기(retractor)의 과도한 사용 등 다양한 유발인자의 상호작용이 이러한 결과를 야기하였을 가능성도 있다.

본 증례에서 수술 직후 시력저하와 함께 동반된 안검하수에 대해서는 일차적으로 3번 뇌신경마비를 의심하였다. 2012년 Rao et al14은 비중격 교정술 이후 망막중심동맥폐쇄와 3번 뇌신경 마비가 동반된 1예를 발표한 바 있다.

안와첨증후군은 염증, 감염, 종양, 혈관 질환, 외상 등에 의해 안와첨의 손상으로 3, 4, 6번 뇌신경의 분지 손상 및 시신경병증이 발생하는 질환을 말한다.15 본 증례 역시 수술 직후 안검하수 및 시력상실, 완전히 호전되지 않은 안구 운동제한이 나타난 것으로 3번 뇌신경의 마비를 포함한 부분적인 안와첨증후군으로 판단하여 고용량의 정맥 내 스테로이드 주사 치료를 시작하였다. 수술 중 동공 산대 그리고 수술 직후 확인한 시력저하의 원인으로 망막동맥혈류의 이상을 일차적으로 의심하지 못한 주 원인이기도 하다. 수술 직후에 도상검안경으로 확인한 안저 소견에서는 망막부종이나 앵두반점이 저명하지 않았기 때문에 형광안저촬영이 바로 시행되지 못하고 그 다음 날 시행 후 진단이 이루어졌다. 수술 당일 즉시 망막혈류부전에 대한 적극적인 치료가 이루어졌다면 보다 나은 시력 예후를 보였을 가능성도 배제할 수 없을 것이다.

결론적으로 안면부의 외상이나 이를 위한 교정수술 후 망막중심동맥폐쇄가 발생하는 것은 매우 드물지만 그 가능성을 간과하지 말아야 하며, 안와골절수술 중과 수술 직후 동공 및 시력 상태를 반드시 확인하는 것이 필요하다. 동공 산대 및 시력저하가 발생하였을 때, 안와 혈종이나 삽입물의 위치 이상 등에 의한 압박성 원인 이외에도 중심망막동맥의 폐쇄 또는 혈류부전의 가능성을 일차적인 감별진단에 같이 두어야 한다. 일반적인 도상검안경검사나 안저촬영, 빛간섭단층촬영 외에도 형광안저조영술 같은 망막검사를 적극적으로 시행하여 진단 및 치료가 지연되지 않도록 주의해야겠다.

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