장기간 추적 관찰한 굴절조절내사시와 영아내사시 환자들의 임상 양상 비교
Long-term Clinical Outcomes of Patients with Infantile and Refractive Accommodative Esotropia
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Abstract
목적
굴절조절내사시와 영아내사시 환자의 장기간 임상 결과를 비교하였다.
대상과 방법
굴절조절내사시, 영아내사시 환자 중 36개월 이상 경과 관찰한 환자들의 의무기록을 후향적으로 분석하였다. 초진 시 조절마비굴절검사 후 굴절조절내사시 환자는 안경을 처방하였고 영아내사시 환자는 양안 내직근 후전술을 시행하였다. 시력, 굴절력, 원·근거리사시각(prism diopters, PD), 근거리 입체시(초각)를 측정하였다. 영아내사시군은 생후 24개월 이전, 이후 수술받은 군으로 나누어 분석하였다. 경과 관찰 중 대상부전조절내사시와 재발내사시로 진단되어 추가 수술을 시행한 환자를 조사하였다.
결과
69명의 환자(굴절조절내사시 40명, 영아내사시 29명)가 연구에 포함되었다. 경과 관찰 기간은 69.48 ± 28.41개월이었다. 최종 방문 시 원거리 내편위는 굴절조절내사시군 2.82 ± 5.46 PD, 영아내사시군 9.28 ± 8.37 PD였다(p<0.01). 영아내사시군에서 24개월 이전 수술군의 최종 원거리 내편위는 4.62 ± 5.25 PD, 근거리 입체시 중위수는 60초각, 24개월 이후 수술군은 13.06 ± 8.63 PD, 140초각이었다(p<0.01, 0.03). 추가 수술은 굴절조절내사시군에서 7명(17.5%), 영아내사시군에서 24개월 이전 수술받은 군은 2명(15.4%), 24개월 이후 수술받은 군은 10명(62.5%)였다(p<0.01).
결론
굴절조절내사시와 24개월 이전 수술한 영아내사시 환자군에서 24개월 이후 영아내사시로 수술받은 군보다 최종 방문 시 내편위, 입체시가 좋았고 추가 수술의 빈도가 낮았다.
Trans Abstract
Purpose
To compare the long-term clinical outcomes of patients with refractive accommodative esotropia (RAET) and infantile esotropia (IET).
Methods
The medical records of patients with RAET and IET who were followed-up for more than 36 months were retrospectively analyzed. The RAET patients were prescribed spectacles to correct cycloplegic refraction and those with IET underwent bilateral, medial rectus recession. Visual acuity, refraction, the angle of esodeviation at far and near distances, and near-stereopsis were measured at each visit. The IET patients were divided into two groups by the time of surgery (before and after 24 months of age). Patients in both groups who underwent reoperations after diagnosis of partially accommodative esotropia (PAET) and recurrent IET during follow-up were analyzed.
Results
Sixty-nine patients (40 with RAET and 29 with IET) were included. The follow-up period was 69.48 ± 28.41 months. At the final visit, the angles of esodeviation were 2.82 ± 5.46 prism diopters (PD) in the RAET group and 9.28 ± 8.37 PD in the IET group (p < 0.01). In IET patients who underwent surgery before and after 24 months of age, the angles of esodeviation were 4.62 ± 5.25 and 13.06 ± 8.63 PD and the median near-stereopsis values 60 and 140 arcsec at the final visit (p < 0.01, 0.03). Seven patients (17.5%) in the RAET group, and 2 (15.4%) and 10 (62.5%) IET patients who underwent surgery before and after 24 months of age, required reoperations (p < 0.01).
Conclusions
RAET and IET patients who underwent surgery before 24 months of age exhibited better alignment and stereopsis at the final visit than those who underwent later surgery and the reoperation rate was lower.
소아내사시 환아들에서 감별진단해야 할 대표적인 질환으로 영아내사시와 굴절조절내사시가 있으며 각 질환의 치료법, 예후 등이 다르기 때문에 두 질환의 감별진단은 매우 중요하다.1
영아내사시는 생후 6개월 이내에 발병하는 항상성 내사시로 30프리즘디옵터(prism diopters, PD) 이상의 사시각을 보이고 굴절이상은 +3.0디옵터(diopters, D) 이하이며, 해리수직편위, 하사근기능항진, 잠복안진, 약시가 동반되는 경우가 많고 양안시의 결핍 혹은 저하를 보인다.2 정상 시력 및 양안시 회복을 위해 수술적 치료가 필요하며 수술 시기에 대한 논란이 있지만 만 2세 이전의 조기 수술을 시행할 경우 보다 나은 양안시 및 융합능의 회복을 기대할 수 있다는 보고들이 있다.3 6개월 미만의 조기 수술을 받은 군과 일반적인 시기에 수술을 받은 군을 장기적으로 비교하였을 때, 수술 후 안구 정렬 및 사시각은 큰 차이가 없이 양안시 및 융합능의 회복을 보였다는 보고가 있다.4 하지만 수술 후 속발외사시나 재발내사시 등이 나타나 수술이 필요한 경우가 있어 지속적인 경과 관찰이 필요하며5 특히 첫 수술 시에 큰 사시각을 보인 경우나 나이가 어렸을 경우에 재수술을 더 많이 받는다고 보고되어 있다.6
굴절조절내사시는 원시를 동반하는 내사시로 평균 +4.75 D의 굴절력을 보이며 원시를 교정할 경우 정위로 회복되는 내사시를 의미한다. 원시 전 교정 안경을 착용한 후 정상적인 시력 발달 및 양안시 회복을 유도할 수 있다. 주로 2-3세에 발병하기 때문에 양안시에 대한 예후가 좋은 편이며 진단 당시에 약시가 동반되는 경우가 많으나 가림 치료 등의 적절한 치료를 병행할 경우 약시의 예후는 좋은 것으로 알려져 있다. 성장하면서 원시 정도 및 사시가 감소하는 양상을 보이지만 안경 착용을 지속해야 되는 경우가 많다.7-9 일부 환자에서는 대상부전조절내사시로 전환되어 수술적 치료를 요하는 경우가 있고 낮은 발병 연령, 높은 AC/A비(accommodative convergence/accommodation ratio), 동반된 약시 또는 하사근기능항진 등이 위험 요인으로 보고되고 있다.10
두 형태의 내사시는 치료 방법 및 예후가 전혀 다른 질환으로 굴절조절내사시는 비교적 발병 연령이 늦고 수술적 치료 없이도 예후가 좋은 반면, 영아내사시는 발병 연령이 낮으며 적절한 시기에 진단 및 수술적 치료가 시행되지 못할 경우 예후가 좋지 않은 경우가 많다. 많은 연구들에서 영아내사시 환아에서 2세 이전의 조기 수술을 시행할 경우 조기 수술을 시행하지 않은 영아내사시 환아보다 더 나은 예후를 기대할 수 있다고 보고하고 있지만3 이를 비교적 예후가 좋은 굴절조절내사시 환자들과 장기간의 예후를 비교한 연구는 없었다. 따라서 본 연구는 수술 시기에 따른 영아내사시와 굴절조절내사시 환자들의 장기간 임상 경과를 비교하였다.
대상과 방법
본 연구는 헬싱키선언(Declaration of Helsinki)을 준수하였으며 고려대학교 구로병원 연구윤리심의위원회(Institutional review board, IRB)의 승인을 받았다(IRB 승인 번호: 2023 GR0066). 고려대학교 구로병원 안과에서 굴절조절내사시 및 영아내사시로 진단받은 환자들 중 5년(60개월) 이상 경과 관찰이 가능하였던 환자들의 의무기록을 후향적으로 분석하였다. 굴절조절내사시는 조절마비굴절검사 후 측정된 원시 교정 후 원·근거리에서 10 PD 이내의 내편위를 보인 경우 굴절조절내사시로 진단하였고 생후 6개월 이전에 발병하여 20 PD 이상의 내사시각을 보인 경우 영아내사시로 진단하였다. 신경학적 이상이 있거나 기타 안과 질환이나 전신 질환이 있는 경우, 내사시 외 다른 종류의 사시가 동반되어 있는 경우, 이전 안과수술력이 있는 경우, 초진 후 경과 관찰 기간이 5년 미만 환자들은 연구에서 제외하였다.
첫 내원 시 모든 환자는 조절마비굴절검사를 시행하였다. 굴절조절내사시 환자들에게는 초진 시 조절마비검사를 시행한 후 원시를 전교정할 수 있는 안경을 처방하였고, 영아내사시 환자들에게는 양안 내직근후전술을 시행하였다. 조절마비굴절검사는 1% cyclopentolate hydrochloride (Ocucyclo, Samil Pharm., Seoul, Korea)를 5분 간격으로 3회 점안 후 30분 후에 조절마비가 충분히 되었다고 판단될 시에 검사를 시행하였다. 각 환자들을 5년 이상 경과 관찰하면서 매방문 시마다 교정시력, 굴절력, 원·근거리사시각, 근거리 입체시, 동반된 약시, 하사근기능항진, 해리수직편위 유무를 조사하였다. 약시는 양안의 최대교정시력이 시력표상 두 줄 이상 차이가 나거나 한 눈 이상에서 최대교정시력이 0.6 이하인 경우로 정의하였다.
성별, 진단 시 나이, 수술 시 나이, 경과 관찰 기간, 마지막 방문 시기를 조사하였다. 모든 환자들은 방문 시 시력, 사시각, 근거리 입체시를 측정하였다. 사시각은 근·원거리에 있는 대상물을 주시하게 한 후 교대프리즘가림법을 이용하였으며, 근거리 입체시는 교정 안경을 착용한 상태에서 Titmus검사(Stereo Fly Stereotest, Stereo Optical Co., Chicago, IL, USA)를 시행하여 측정하였다. 근거리 입체시는 협조가 되었던 환아에서 시행하였다. 굴절조절내사시 환자에서 경과 관찰 중 대상부전조절내사시로 바뀌어 추가 수술을 시행한 환자와 내사시가 재발한 영아내사시 환자들을 조사하였다. 영아내사시 재발 및 대상부전조절내사시의 진단은 방문 시 조절마비굴절검사 시행 후 전 원시 혹은 굴절력 교정 상태에서 원거리사시각이 15 PD 이상의 내편위를 보인 경우로 정의하였다. 영아내사시 환자들은 수술 시기에 따른 장기 예후를 비교하기 위해 생후 24개월을 기준으로 나누어 비교 분석하였다.
통계분석은 IBM SPSS 25.0 (IBM Corp., Armonk, NY, USA) 프로그램을 이용하였다. 굴절조절내사시, 영아내사시 군의 임상 양상 분석을 위해 Mann-Whitney U test, Fisher’s exact test를 이용하였고 굴절조절내사시와 수술 시기에 따른 영아내사시군의 임상 양상은 Kruskal-Wallis test 비교 분석 후 post hoc test를 시행하였다. Kaplan-Meier, logrank test를 이용하여 경과 관찰 기간 중 굴절조절내사시, 영아내사시 환자에서 추가 수술을 시행받은 경우를 분석하였다. p-value의 유의수준은 0.05 미만으로 정의하였다.
결 과
총 120명의 환자의 의무기록을 조사하였고 이 중 69명의 환자가 최종 연구에 포함되었다. 굴절조절내사시로 진단된 환자 40명 영아내사시로 진단된 환자 29명이 연구에 포함되었다. 초진 시 평균 연령은 굴절조절내사시군이 42.60 ± 18.39개월(7-83), 영아내사시군이 24.79 ± 13.92개월(4-72)이었다(Table 1). 초진 시 굴절조절내사시군의 원거리 내편위는 19.40 ± 6.57 PD (10-35), 근거리 내편위는 19.22 ± 6.34 PD (10-35)였고 영아내사시군의 원거리 내편위는 31.55 ± 6.56 PD (20-45), 근거리 내편위는 31.11 ± 6.10 PD (20-45)였다(p<0.01, all) (Table 1). 초진 시 조절마비굴절검사 결과 굴절조절내사시군의 굴절력은 우안 +4.35 ± 1.46 (2.00-8.00), 좌안 +4.56 ± 1.61 (2.00-8.75)이었고 영아내사시군은 우안 +1.66 ± 0.87 D (0-4.75), 좌안 +1.68 ± 1.02 D (0-4.75)였다(p<0.01, all) (Table 1). 초진 시 두 군의 임상인자를 비교하였다(Table 1).
Baseline clinical characteristics
평균 경과 관찰 기간은 69.48 ± 28.41개월(36-180)이었다. 굴절조절내사시군은 71.92 ± 31.86개월(36-180), 영아내사시군은 수술 후 66.10 ± 22.93개월(36-121) 관찰하였다(p=0.74) (Table 2). 최종 방문 시 원거리 내편위는 굴절조절내사시군 2.82 ± 5.46 PD (0-25), 영아내사시군 9.28 ± 8.37 PD (0-30)로 영아내사시군에서 내편위각이 높았다(p<0.01) (Table 2). 근거리 내편위는 굴절조절내사시군 2.99 ± 5.32 PD (0-25), 영아내사시군 9.45 ± 7.89 PD (0-30)로 영아내사시군에서 내편위각이 높았다(p<0.01) (Table 2).
Clinical characteristics in patients with IET and RAET at final visit
근거리 입체시 중위수는 굴절조절내사시군에서 60초각(60-800), 영아내사시군은 140초각(60-800)으로 관찰되었다(p=0.08) (Table 2). 약시의 빈도는 굴절조절내사시군에서 2명(5.0%), 영아내사시군에서 9명(31.0%)로 영아내사시군에서 높은 빈도로 관찰되었고(p=0.01), 하사근기능항진은 굴절조절내사시군에서 3명(7.5%), 영아내사시 군에서 5명(17.2%)로 영아내사시에서 높은 빈도로 관찰되었고 해리수직편위는 굴절내사시에서 3명(7.5%), 영아내사시에서 6명(20.7%)로 영아내사시에서 높은 빈도로 관찰되었으나 통계적으로 유의하지 않았다(p=0.19, 0.11) (Table 2).
영아내사시 환자 중 24개월 이전에 수술받은 환자는 13명, 24개월 이후 수술을 받은 환자는 16명이었다(Table 3). 굴절조절내사시군과 수술 시기에 따른 영아내사시 환자군을 비교하였다. 최종 방문 시 24개월 이전 수술받은 군의 원·근거리 내편위는 4.62 ± 5.25 PD (0-20), 4.88 ± 5.66 PD (0-20)였고 24개월 이후 수술받은 군은 13.06 ± 8.63 PD (2-30), 13.13 ± 8.93 PD (2-30)로 24개월 이후 수술받은 군에서 유의하게 높은 내편위를 보였다(p<0.01, all) (Table 3). 근거리 입체시 중위수는 24개월 이전 수술받은 군이 60초각(60-800), 24개월 이후 수술받은 군이 140초각(60-800)이었다(Table 3). 24개월 이후 수술받은 군의 약시는 5명(31.3%)로 24개월 이전 수술받은 군의 4명(30.8%)과 유의한 차이를 보이지 않았다(p=0.65). 24개월 이후 수술받은 군에서 하사근기능항진은 3명(18.8%), 24개월 이전 수술받은 군에서 2명(15.4%)에서 관찰되었다. 해리수직편위는 24개월 이후 수술받은 군에서 5명(31.3%), 24개월 이전 수술받은 군에서 1명(7.7%)에서 관찰되었다. 두 군에서 의미 있는 차이를 보이지 않았다(p=0.6, 0.14) (Table 3).
Clinical characteristics in patients with RAET and IET according to the surgical time (< and ≥ 24 months of age) at final visit
굴절조절내사시, 24개월 이전, 이후에 수술받은 영아내사시 환자를 대상으로 경과 관찰 도중 대상부전조절내사시, 영아내사시 재발로 추가 수술을 시행받은 환자를 조사하였다. 경과 관찰 도중 굴절조절내사시 환자에서 경과 관찰 기간 동안 7명(17.5%)에서 추가 수술을 시행받았고 24개월 이전 수술을 시행받은 영아내사시군에서는 2명(15.4%)에서 추가 수술을 시행받았고 24개월 이후 수술을 시행받은 영아내사시군에서는 10명(62.5%)이 추가 수술을 시행받아 의미있게 추가 수술 빈도가 높았다(logrank test, p<0.01) (Fig. 1).
Kaplan-Meier probability for requiring additional surgery in patients with refractive accommodative esotropia and infantile esotropia (95% confidence interval).
고 찰
영아내사시와 굴절조절내사시는 질환의 특성, 치료 방법 및 예후 등이 전혀 다르므로 내사시를 주소로 온 환자들에서 이 두 가지 질환을 감별진단하는 것은 매우 중요하다. 특히 굴절조절내사시는 원시를 전교정할 수 있는 안경을 착용함으로써 비침습적인 방법으로 치료를 시행할 수 있는 반면,7 영아내사시 환자들은 정상 시력 및 양안시의 회복을 위해 수술적 치료가 필요하며, 대개 보다 나은 양안시 및 융합 능력의 회복을 위해 조기 수술을 권고하고 있다.3 따라서 정확한 진단과 적절한 시기의 치료가 환자들의 시력 및 양안시, 입체시의 예후에 큰 영향을 미칠 수 있다.
영아내사시 환자에서의 적절한 수술 시기에 대한 많은 연구들이 있지만,3,4,11-14 Ing3,12은 만 2세 이전의 조기 수술을 시행하여 정위를 회복할 경우 2세 이후에 수술을 했을 때보다 더 나은 양안시 및 융합능의 회복을 보인다고 하였으며, Birch and Stager4는 더 어린 나이인 6개월 미만의 영아내사시 환자들에게 수술을 시행하였을 시에 안구운동 및 굴절력 변화 없이 더 나은 양안시와 입체시 예후를 보일 수 있다는 연구 결과를 보고하였다. Çerman et al15은 입체시의 관점에서 영아내사시 환자들에서의 적절한 수술 시기에 대한 후향적 연구를 시행하였는데 수술을 시행한 나이가 늦어질수록 입체시각이 커졌으며, 수술을 시행한 중위값 나이가 15개월인 환자들과 25개월인 환자들을 비교하였을 때 두 군에서 입체시 발달에 통계적으로 유의미한 차이를 보였다. 특히 연구에 포함된 38명의 환아들 중 13개월 이전에 수술을 받은 모든 환자들에서 어느 정도 수준의 입체시가 발달된 반면, 39개월 이후 수술을 받은 환자들에서는 입체시 발달에 저하가 있었다. 이러한 결과는 영아내사시 환자들에서의 조기 수술이 입체시 발달에 더 좋은 예후를 보일 수 있다는 다른 연구 결과들16-18과도 일치한다.
이전의 연구들에서 조기 수술을 시행한 영아내사시 환자들과 그렇지 않은 환자들의 예후를 비교한 반면, 본 연구에서는 영아내사시 환자들과 굴절조절내사시 환자들의 장기적인 예후를 비교하였다. 영아내사시 환자들과 달리 굴절조절내사시 환자들은 수술적 치료 없이 원시를 전교정할 수 있는 적절한 안경을 착용하는 것만으로도 시력 및 양안시 발달에 좋은 예후를 보이며, 약시 발생도 더 적은 것으로 보고되고 있다.9,19,20 본 연구에서 굴절조절내사시 환자들 및 영아내사시 환자들의 마지막 방문 시 내편위 및 입체시 중위수 결과값을 비교 분석하였는데, 잔존 원거리 내편위는 굴절조절내사시군은 2.82 ± 5.46 PD, 영아내사시군은 9.28 ± 8.37 PD였으며, 입체시 중위수는 굴절조절내사시군은 60초각, 영아내사시군은 140초각으로 굴절조절내사시 환자들이 내사시 및 입체시의 발달 측면에서 유의하게 더 좋은 임상 양상을 보였다. 하지만 영아내사시 환자들 중 생후 24개월 이전에 조기 수술을 받은 환자들을 구분하여 굴절조절내사시 환자들과 비교하면 최종 방문 시 원거리 내편위는 4.62 ± 5.25 PD, 입체시 중위수는 60초각으로 두 군 간에 유의미한 차이를 보이지 않았다. 따라서 일반적으로 영아내사시 환자들의 장기적인 예후가 굴절조절내사시 환자들의 예후보다 좋지 않지만, 영아내사시 환자들에서 만 2세 이전에 조기 수술을 시행하였을 경우에는 굴절조절내사시 환자들과 비슷하게 양호한 예후를 보일 수 있었다.
영아내사시 환자들은 다른 종류의 사시 환자들과 비교하였을 때 해리수직편위, 하사근기능항진 등이 동반된 경우가 많다고 알려져 있는데,6 본 연구에서도 약시 빈도가 경과 관찰 중 유의하게 높은 빈도로 관찰되었다(p=0.01).
본 연구에서는 경과 관찰 기간 동안 굴절조절내사시 환자들에서 대상부전조절내사시로 인해 추가 수술이 필요하였던 환자들과 영아내사시군에서 재발 내사시로 인해 추가 수술이 필요하였던 환자들의 비율을 비교하였다. 굴절조절내사시 환자들 중에서 일부 환자에서는 비조절내사시, 즉 대상부전조절내사시로 전환되어 추가 수술을 요하는 경우가 있으며 낮은 발병 및 진단 연령 등이 위험인자로 알려져 있는데, 그 비율은 2.4%에서 50%까지 다양하게 보고되고 있다.8,9,21-26 Mohney et al8 은 244명의 굴절조절내사시 환자들을 10년간 경과 관찰한 후향적 분석에서 33명(13.5%)의 환자들에서 결국 수술적 치료가 필요했다고 하였으며, Black21의 연구에서는 Kaplan-Meier 생존 분석을 통해 굴절조절내사시 환자들에서 적절한 치료를 시작한 시점으로부터 18년 후에 수술이 필요한 대상부전 발생률을 19%로 예측하였다. 본 연구에서는 굴절조절내사시군에서 7명(17.5%)에서 추가 수술이 필요하였고 영아내사시군에서는 12명(41.4%)의 환자에서 경과 관찰 도중 추가 수술을 시행하였다. 하지만 24개월 이전 수술을 시행한 영아내사시군에서는 2명(15.4%)만이 추가 수술을 시행받았다. 이는 영아내사시 환자들에서 첫 수술을 시행한 나이가 어릴수록 재수술을 받는 비율이 높다는 다른 연구들27,28과는 상이한 결과였으며, 본 연구에서 굴절조절내사시 환자들 중 대상부전조절내사시로 전환된 환자의 비율보다 적었다. 두 질환의 치료 방법을 직접적으로 비교하는 것은 여러 제한점이 있을 수 있지만 만 2세 미만 조기 수술을 시행한 영아내사시 환자들에서 장기적으로 더 좋은 예후를 보인다는 간접적인 지표로 판단할 수 있을 것으로 생각한다.
본 연구의 한계점으로는 연구가 후향적으로 이루어졌다는 점, 연구 대상 환자 수가 많지 않았다는 점이 있으며, 질환의 특성 및 치료 방법이 다른 두 질환군을 비교하였기 때문에 결과 분석에 있어 제한적일 수 있다는 점이다. 따라서 추후 더 많은 환자들을 대상으로 전향적인 연구가 필요할 것으로 생각된다.
결론적으로 생후 24개월 이전에 수술적 치료를 받은 영아내사시 환자들의 장기 예후는 굴절조절내사시 환자와 의미 있는 차이를 보이지 않았으며, 따라서 영아내사시 환자에서 24개월 이전 사시교정술을 시행할 경우 장기적으로 보다 좋은 예후를 기대할 수 있을 것으로 생각된다.
Notes
Conflicts of Interest
The authors have no conflicts to disclose.
References
Biography
신혜미 / Hyemi Shin
고려대학교 의과대학 안과학교실
Department of Ophthalmology, Medicine of College, Korea University
