소아 시신경염 환자에서 발생한 고안압증 사례

Severe Ocular Hypertension in a Child with Pediatric Optic Neuritis

Article information

J Korean Ophthalmol Soc. 2022;63(10):883-887
Publication date (electronic) : 2022 October 14
doi : https://doi.org/10.3341/jkos.2022.63.10.883
1Department of Ophthalmology, School of Medicine, Kyungpook National University, Daegu, Korea
2Brain Science & Engineering Institute, School of Medicine, Kyungpook National University, Daegu, Korea
예채겸1, 오준호1, 김대우1, 전보영,1,2
1경북대학교 의과대학 안과학교실
2경북대학교 의과대학 뇌과학연구소
Address reprint requests to Bo Young Chun, MD, PhD Department of Ophthalmology, School of Medicine, Kyungpook National University, #130 Dongdeok-ro, Jung-gu, Daegu 41944, Korea Tel: 82-53-420-5818, Fax: 82-53-426-6552 E-mail: byjun424@hotmail.com
Received 2022 January 15; Revised 2022 February 22; Accepted 2022 September 20.

Abstract

목적

소아 시신경염 환자에게 고용량 전신 스테로이드 치료 후 발생한 고안압증에 대해 보고하고자 한다.

증례요약

특이 병력 없는 6세 여자 환아가 내원 당시 나안시력 우안 안전수지, 좌안 안전수동, 양안 유두부종 소견이 확인되어 시행한 자기공명영상검사에서 시신경염으로 진단받은 후, 3일간 고용량 스테로이드 정맥주사 및 2주간 경구 프레드니솔론을 복용하였다. 치료 후, 우안 46 mmHg, 좌안 42 mmHg의 고안압이 확인되었다. 교정시력 우안 1.0, 좌안 0.6이었으며 상대구심동공반응검사에서 좌안 양성 반응을 보였다. 유두함몰비는 양안 0.4, 전방각경검사에서 360° 개방각을 확인 후, 경구 프레드니솔론 치료를 중단하고 라타노프로스트와 도르졸라마이드-티몰롤 점안제를 사용하였고, 12시간 후 안압 우안 18 mmHg, 좌안 14 mmHg로 확인되었다. 6개월 뒤 양안 시력 1.0, 안압 우안 11 mmHg, 좌안 13 mmHg로 확인되었고, 유두함몰비는 정상, 시신경 손상은 없었다.

결론

소아 시신경염 환자의 스테로이드 치료 시 안압 상승 가능성이 있으므로 주기적인 안압 측정이 필요하며, 안압하강제 점안 치료 후 시신경 손상 없이 안압이 정상화되었음을 확인하였다.

Trans Abstract

Purpose

To report a rare case of severe ocular hypertension following intravenous methylprednisolone treatment in a child with bilateral optic neuritis.

Case summary

A 6-year-old girl presented with bilateral severe visual loss and disc swelling. Magnetic resonance imaging revealed optic nerve enhancement, and she received high-dose intravenous methylprednisolone for 3 days and oral prednisolone 30 mg/day for 2 weeks. Two weeks after initiating treatment, ophthalmologic examination revealed an intraocular pressure (IOP) of 46 mmHg in the right eye and 42 mmHg in the left eye. The best-corrected visual acuity was 1.0 in the right eye and 0.6 in the left eye. Relative afferent pupillary defect was noted in the left eye. Fundus examination showed normal cup-to-disc ratio (0.4) in both eyes. The iridocorneal angle was open in all directions. The treatment plan included the cessation of oral prednisolone and initiation of latanoprost and dorzolamide-timolol fixed combination agent. After 12 hours, the IOP decreased to 18 mmHg in the right eye and 14 mmHg in the left eye. Six months later, her visual acuity was 1.0 in both eyes, and IOP was maintained at 11 and 13 mmHg in the right and left eye, respectively. Optic disc examination showed no sign of glaucomatous change with normal cup-to disc ratio in both eyes.

Conclusions

Since steroid medication may cause asymptomatic IOP elevation, regular intraocular pressure measurements are required during steroid treatment for pediatric optic neuritis. The administration of IOP-lowering eyedrops returned IOP to the normal range without damaging the optic nerve.

1950년 McLean [1]은 스테로이드 치료의 부작용으로 안압 상승이 흔하다고 발표한 바 있다. 스테로이드 점안 치료와 국소 주사 치료 시행 시에 안압 상승이 흔하게 발생하는 것으로 알려져 있으나, 전신적 스테로이드 치료 또한 고용량으로 장기간 사용할 경우 급성으로 안압이 상승하는 사례가 보고되어 있다[2,3]. 스테로이드 사용 시 안압 상승에 영향을 주는 인자로는 원발개방각녹내장, 녹내장의증, 이전 스테로이드에 대한 안압 상승 과거력, 고령, 원발개방각녹내장의 가족력, 고도근시, 1형 당뇨 및 결합조직질환 등이 있다[2,3]. 하지만 이러한 안압 상승의 위험 요인이 없는 6세 환아에서 신증후군을 치료하기 위해 경구 프레드니솔론을 복용한 후 발생한 양안 고안압 발생 사례가 국외 보고된 바 있다[4]. 본 증례는 녹내장 가족력이나 다른 안과적 질환이 없는 소아 시신경염 환자에서 메틸프레드니솔론 정맥주사 치료 후 발생한 고안압 사례로서, 이전까지 국내에서 보고된 바 없기에 이를 최초로 보고하고자 한다.

증례보고

6세 여아가 수일 전부터 발생한 양안 시력저하를 주소로 타 병원 소아신경과에서 시신경염을 진단받았다. 환아는 입원하여 3일간 메틸프레드니솔론 500 mg/day 하루 1회로 정맥 주사 치료를 받았으며 퇴원 후 2주 동안 경구 프레드니솔론 30 mg/day를 복용하였다. 환아의 시력저하가 발생하기 2주 전 중이염과 발열이 있었으며, 시신경염 진단 당시 소아과에서 시행한 검사에서 나안시력 우안 안전수지, 좌안 안전수동으로 확인되었다. 안구 움직임에 따른 통증과 구후통증은 없었으나 상대구심동공반응검사에서 좌안에서 경도의 양성 반응을 나타내었다. 이시하라색각검사에서 어떠한 시표도 읽지 못하였다. 안저검사에서는 양안 시신경유두부종 소견을 보였으며 뇌자기공명영상검사에서 양안 시신경초에 대칭적인 조영증강이 관찰되었다(Fig. 1). 자기 공명혈관영상검사와 척수 자기공명영상검사는 정상 소견이었다. 녹내장 가족력 및 기저질환력이 없고, 입원 기간 혈압 정상 범위였으며 시력저하 외 다른 신경학적 증상은 없었다.

Figure 1.

T1 post contrast fat suppression orbit magnetic resonance images (MRI) show symmetric enhancement of the both optic nerve sheaths. (A) Axial view, (B) coronal view.

퇴원 2주 뒤 안과적 검사를 위해 본원 안과로 내원하였다. 환아의 최대 교정시력은 우안 1.0, 좌안 0.6으로 호전되었으나, 상대구심동공반응검사에서 좌안 양성 반응을 나타내었다. 공기안압계로 측정한 안압이 우안 46 mmHg, 좌안 44 mmHg로 비정상적으로 높게 측정되어, 골드만압평안압계로 재측정한 안압은 우안 46 mmHg, 좌안 42 mmHg로 고안압 소견을 보였고, 안저검사에서 시신경유두함몰비는 양안 모두 0.4로 확인되었다(Fig. 2A). 높은 안압에도 불구하고 각막은 투명하였으며, 유리체 및 전방에서는 염증 소견은 확인되지 않았다. 각막 두께는 우안 571 µm, 좌안 568 µm 였으며 전방각경검사에서 모든 방향에서 개방각임을 확인하였다. 녹내장을 포함한 다른 안과적, 전신적 질환력은 없었으며 외상력 또한 없었다. 빛간섭단층촬영에서 양안 망막신경섬유층 두께는 정상이었고(Fig. 3A), 골드만시야검사상 모든 등시감도선(isopters)에서 시야 협착 및 좌안에서 중심암점 소견을 보였다(Fig. 4A). 항아쿠아포린4 IgG 항체(anti-aquaporin 4 immunoglobulin G antibody)는 음성이었다.

Figure 2.

Fundus photographs in both eyes. (A) When severe ocular hypertension was incidently detected 2 weeks after initiating intravenous methylprednisolone for the treatment of pediatric optic neuritis, fundus photographs showed the cup to disc ratio was 0.4 in both eyes. (B) Six months after topical IOP-lowering treatment, fundus photographs showed the cup to disc ratio were 0.4 in the right eye, 0.5 in the left eye. IOP = intraocular pressure.

Figure 3.

Optical coherence tomography (OCT). (A) OCT showed normal RNFL thickness 2 weeks after systemic high-dose steroid treatment. (B) Six months after topical IOP reduction treatment, there were no defects in RNFL of both eyes. ONH = optic nerve head; RNFL = retinal nerve fiber layer; OU = both eyes; OD = right eye; OS = left eye; IOP = intraocular pressure.

Figure 4.

Goldmann kinetic perimetry demonstrated (A) tunnel vision in the right eye, and central scotoma in the left eye 2 weeks after systemic high-dose steroid treatment. (B) Six months after topical IOP reduction treatment, no visual field defects were found in both eyes. IOP = Intraocular pressure.

경구 프레드니솔론 복용을 중단하였음을 확인한 후 라타노프로스트(Monoprost ® , Thea, Clermont-Ferrand, France)와 도르졸라마이드-티몰롤(dorzolamide-timolol) 복합제재(Cosopt ® , Merck & Co., Inc., Kenilworth, NJ, USA) 점안 치료를 시행하였다. 점안 12시간 후 안압은 우안 18 mmHg, 좌안 14 mmHg 였으며 시력은 양안 1.0으로 회복되었다. 안압하강제 점안 치료를 시행하고 5일 후 안압은 양안 모두 14 mmHg로 확인되어 latanoprost 점안을 중단하였다. 전방각경검사에서 주변홍채앞유착 없이 Shaffer grade 4에 해당하였으며 섬유주 색소증가는 관찰되지 않았다. 조절마비굴절검사상 양안 -0.5디옵터로 확인되었다. 5개월 후 안압은 우안 12 mmHg, 좌안 11 mmHg로 확인되어 코솝(Cosopt ® , Merck & Co., Inc.) 점안을 중단하였다. 골드만시야검사상 시야결손은 확인되지 않았으며(Fig. 4B), 빛간섭단층촬영에서 양안 망막신경 섬유층 두께는 정상이었다(Fig. 3B). 안압하강제 점안 치료 중단 1달 후 우안 안압 15 mmHg, 좌안 안압 13 mmHg로 측정되었다. 6개월 후 양안시력은 1.0, 안압은 우안 11 mmHg, 좌안 13 mmHg로 정상 범위로 유지되었으며 안저검사에서 정상 유두함몰비와 녹내장성 시신경 변화는 확인되지 않았다(Fig. 2B).

고 찰

스테로이드 치료를 시행한 소아의 20%에서 스테로이드 유발 녹내장이 발생한다고 보고되었으며[5], 발생 빈도는 성인과 비슷하다. 하지만 소아의 경우 안압 상승과 그에 따른 녹내장성 신경 손상이 더 빠르게 발생하며 병의 진행 속도 또한 빠르고 더 심각할 수 있다[4]. 스테로이드 반응성에 대한 감수성에 영향을 주는 병리학적 기전은 정확히 알려져 있지 않지만 주된 기전은 글루코코르티코이드 수용체가 있는 섬유주세포의 형태학적, 생화학적 변화로 인하여 방수유출 경로의 저항 증가로 추정된다[5,6]. 이러한 안압 상승은 모든 방식의 스테로이드 투여에서 발생할 수 있으나, 일반적으로 정맥 내 메틸프레드니솔론 치료는 안압을 상승시키지 않는 것으로 알려져 있다[7,8]. 스테로이드에 대한 개인의 감수성에 따라서 안압 상승의 경과도 다르게 나타나며 환자에 따라서는 단기간의 스테로이드 치료에도 안압이 상승할 수 있지만 장기간의 전신적 스테로이드 치료에도 안압 상승이 나타나지 않을 수 있다[5].

본 증례보고의 소아 시신경염 환자는 메틸프레드니솔론 정맥주사 치료를 시작한지 14일째 정기적으로 시행한 안과 검진에서 우연히 안압 상승이 발견되었다. 초기 안압은 우안 46 mmHg, 좌안 42 mmHg로 적절한 진단과 치료 없이 비가역적인 시력 손상을 초래할 수 있는 고안압 상태였으나, 이전에 보고된 다른 증례들과 유사하게 본 증례의 환아에서 안압 상승에 의한 어떠한 증상도 나타나지 않았다[9,10]. 본 증례의 환아는 전방각경검사에서 이상 소견을 보이지 않았고 녹내장 가족력이 없었기 때문에 안압 상승의 다른 원인에 대한 가능성을 배제할 수 있었고, 따라서 저자들은 심한 고안압을 일으킨 원인을 고농도 스테로이드 정맥주사 치료라고 판단할 수 있었다. 또한 기저질환력이 없는 환아로, 안압 상승의 원인으로 고려할 수 있는 고령, 고도근시, 1형 당뇨, 결합조직질환에 의해 안압이 상승하였을 가능성 또한 배제할 수 있었다[2,3,11,12].

결론적으로 본 증례는 녹내장 가족력이나 다른 안과적 질환이 없는 소아 시신경염 환자에서 메틸프레드니솔론 정맥주사 치료 후 발생한 고안압 사례로서, 이전까지 국내에서 보고된 바 없어 최초로 보고하고자 한다. 소아인 경우 스테로이드로 인한 안압 상승이 있을 때 대부분 무증상이기 때문에 초기 치료가 늦어져 비가역적인 시신경 손상을 유발할 수 있다. 따라서 본 증례는 소아 시신경염으로 진단받은 환아에서 고농도 스테로이드 치료를 받을 때 정기적인 안과 검진을 통해 고안압증에 대한 신속한 진단 및 치료가 중요함을 시사한다.

Notes

Conflicts of Interest

The authors have no conflicts to disclose.

References

1. McLean JM. Use of ACTH and cortisone. Trans Am Ophthalmol Soc 1950;48:293–6.
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11. Beverstock A, Kelly A. Severe acute ocular hypertension following pulsed methylprednisolone for juvenile idiopathic arthritis. BMJ Case Rep 2019;12e229803.
12. Yamashita T, Kodama Y, Tanaka M, et al. Steroid-induced glaucoma in children with acute lymphoblastic leukemia: a possible complication. J Glaucoma 2010;19:188–90.

Biography

예채겸 / Che Gyem Yae

경북대학교 의과대학 안과학교실

Department of Ophthalmology, School of Medicine, Kyungpook National University

Article information Continued

Figure 1.

T1 post contrast fat suppression orbit magnetic resonance images (MRI) show symmetric enhancement of the both optic nerve sheaths. (A) Axial view, (B) coronal view.

Figure 2.

Fundus photographs in both eyes. (A) When severe ocular hypertension was incidently detected 2 weeks after initiating intravenous methylprednisolone for the treatment of pediatric optic neuritis, fundus photographs showed the cup to disc ratio was 0.4 in both eyes. (B) Six months after topical IOP-lowering treatment, fundus photographs showed the cup to disc ratio were 0.4 in the right eye, 0.5 in the left eye. IOP = intraocular pressure.

Figure 3.

Optical coherence tomography (OCT). (A) OCT showed normal RNFL thickness 2 weeks after systemic high-dose steroid treatment. (B) Six months after topical IOP reduction treatment, there were no defects in RNFL of both eyes. ONH = optic nerve head; RNFL = retinal nerve fiber layer; OU = both eyes; OD = right eye; OS = left eye; IOP = intraocular pressure.

Figure 4.

Goldmann kinetic perimetry demonstrated (A) tunnel vision in the right eye, and central scotoma in the left eye 2 weeks after systemic high-dose steroid treatment. (B) Six months after topical IOP reduction treatment, no visual field defects were found in both eyes. IOP = Intraocular pressure.