J Korean Ophthalmol Soc > Volume 63(6); 2022 > Article
결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 제한사시 1예

국문초록

목적

결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 제한사시로 인한 복시를 보고하고자 한다.

증례요약

25년 전 외상 후 좌안 위, 아래 눈물소관열상 재건에 실패한 61세 여자가 눈물흘림으로 내원하여 결막눈물주머니코안연결술을 시행하였고 수술 후 증상은 호전되었다. 수술 4개월째 좌측 주시할 때 복시가 있고, 좌안의 외전시 -4, 상전시 -3 정도의 안구운동장애가 관찰되어 수술 5개월째 존스관제거술을 시행하였다. 안구운동장애가 지속되어 2주 뒤 좌안의 결막하유착해리술과 양막이식술을 시행하였다. 수술 중 좌안의 하내측 결막하유착이 관찰되었고 조직검사에서 섬유반흔조직이 확인되었다. 3개월 뒤 유착이 재발되어 타병원으로 전원하여 좌안 결막하유착해리술, 양막이식술, 6.5 mm 내직근후전술을 시행하였다. 1주 뒤 정면주시에서의 외사시로 좌안 2 mm 내직근전진술을 시행하였다. 최종 수술 9개월 후 정면주시에서 정위였고 중심 20도 이내의 복시는 없었으나 좌안 -1.5 의 외상전장애가 남았다.

결론

결막눈물주머니코안연결술은 근위 눈물소관폐쇄 환자에서의 유일한 치료 방법이나 드물게 제한사시, 복시가 발생할 수 있으며 예방이 어려워 수술 전 환자에게 충분한 설명이 필요하다.

ABSTRACT

Purpose

To report a case of diplopia caused by restrictive strabismus developing after conjunctivodacryocystorhinostomy (CDCR).

Case summary

A 61-year-old female presented with persistent epiphora after failure to repair ipsilateral canalicular lacerations of the left eye caused by trauma occurred 25 years ago. CDCR was performed and the epiphora improved. Four months later, the patient presented with diplopia on the left gaze. An abduction limitation of -4 and a supraduction limitation of -3 were observed in the left eye. Therefore, Jones tube removal was performed 5 months after CDCR surgery. Two weeks later, as the limitations persisted, adhesiolysis of the conjunctiva and an amniotic membrane transplantation (AMT) were performed. This exposed a subconjunctival adhesion at the inferonasal conjunctiva; histopathological examination revealed fibrotic tissues. Three months later, the adhesions recurred and the patient was transferred to another hospital. Conjunctival adhesiolysis, AMT, and a 6.5 mm recession of medial rectus (MR) muscle were performed. One week later, exotropia occurred in the primary position, and the MR muscle of the left eye was advanced by 2 mm. Nine months after the final surgery, the primary gaze was orthotropia. The diplopia within the central 20° of visual field had disappeared. However, a levoelevation limitation of -1.5 remained in the left eye.

Conclusions

CDCR is the only treatment method for patients with occlusion of both the upper and lower proximal lacrimal canaliculi. However, rare complications such as restrictive strabismus with diplopia may occur. As preventing adhesion is difficult, sufficient patient notice is required prior to surgery.

근위 눈물소관폐쇄는 결막염, 만성눈꺼풀염, 외상에 의한 열상, 열화상, 화학화상, 안압하강제 점안, 반복되는 눈물길 더듬자검사, 눈물점마개의 자연소실, 방사선 치료, 항암 치료, 종양 등에 의해 발생할 수 있으며 외상이 가장 흔한 원인으로 알려져 있다[1-3]. 눈물점에서 4 mm 이내의 근위 눈물소관의 폐쇄가 있는 환자에서 가장 좋은 치료는 1965년 Jones [4]가 처음 보고한 Pyrex glass로 만든 존스관을 이용한 결막눈물주머니코안연결술로 알려져 있다. 결막눈물주머니코안연결술의 성공률은 14.0-83.9%로 다양하게 보고되어 있으며, 경과 관찰 기간이 늘어남에 따라 성공률이 감소한다고 보고되었다[2,5]. Chang et al [2]의 연구에서는 수술 후 6개월의 성공률이 74.3%였으나 수술 후 2년의 성공률은 60%로 보고하였다.
결막눈물주머니코안연결술은 피부접근법과 코안 내시경을 이용하여 접근하는 두 가지 방법이 있다. 내시경을 이용한 결막눈물주머니코안연결술은 수술 시간이 짧고, 피부흉터가 없으며, 출혈량이 비교적 적고, 코안을 직접 관찰하며 수술하여 존스관의 길이와 각도를 보다 정확히 조절할 수 있다는 장점이 있다[2]. 수술 후 부작용으로 가장 흔한 것은 관의 돌출이었으며, 육아종에 의한 관의 폐쇄와 관의 위치 이동이 뒤를 이었다[6]. 내시경을 이용한 결막눈물주머니코안연결술에서도 흔한 부작용으로 관의 위치이동(20.8%)이 있으며, 결막과형성(2.5-24%, 평균 4.6%), 육아종 형성(4-16%, 평균 6.4%), 수술 후 염증 반응(2-20%, 평균 3.3%)이 보고되었다. 그 밖에 결막유착, 복시, 눈꺼풀겉말림, 검구유착 등의 부작용이 각각 0.3%로 흔하지는 않으나 중요한 부작용으로 보고된 바 있다[7].
결막눈물주머니코안연결술을 시행한 후 발생하는 결막 유착으로 인한 제한사시는 드물게 발생하지만 유착을 해소하기 위해 존스관을 제거한 뒤 눈물흘림 증상이 재악화되기도 하며, 추가적으로 복시가 발생하는 등 정상적인 생활을 어렵게 하는 심각한 합병증이다. 결막눈물주머니코안연결술을 시행한 후 발생한 제한사시는 비록 잘 알려져 있는 합병증이지만 해외에서도 매우 드물게 보고된 합병증으로 지금까지 국내 문헌에 보고된 바 없어 저자들은 합병증의 경과와 함께 문헌 고찰을 하여 이를 보고하는 바이다.

증례보고

25년 전 자동차 사고로 발생한 좌안 위, 아래 눈물소관열상의 재건술을 시행하였으나 실패한 61세 여자 환자가 이후 지속되는 눈물흘림을 주소로 본원에 내원하였다. 약 10년 전 진단받은 고혈압 외 다른 전신질환의 병력 및 수술, 외상력은 없었다. 좌안에 코안 내시경으로 존스관을 이용한 결막눈물주머니코안연결술과 존스관의 입구가 폐쇄되는 것을 예방하기 위해 중간코선반의 부분적 절제를 함께 시행하였다. 수술 후 3개월까지 눈물흘림 증상은 호전되었으며 그 외 특이 소견은 없었다. 수술 후 4개월째 환자가 좌측 주시할 때 복시를 호소하였으며, 좌안의 외전시 -4, 상전시 -3 정도의 안구운동장애가 관찰되었다(Fig. 1). 안와 전산화단층촬영에서 좌측 내안각에 삽입된 존스관 주변 조직이 조영증강되며 두꺼워진 것이 관찰되었고, 안와 자기공명영상에서도 동일한 소견이 관찰되었다(Fig. 2). 이에 수술 후 5개월째 존스관제거술을 시행하였으나 좌안의 외전 및 상전장애는 지속되었다.
존스관제거술 2주 뒤 정면주시에서 20프리즘디옵터(prism diopter, PD)의 좌안 내사시, 12 PD의 좌안 하사시 관찰되었고, 안구운동검사에서 좌안의 외전시 -4, 상전시 -3 정도의 안구운동장애가 지속되어 좌안 결막하유착해리술 및 조직 결손부위에 양막이식을 시행하였다. 전신마취 후 수술 전 시행한 강제견인검사에서 좌안 내직근의 외전, 상전시 저항이 관찰되어 제한성 내사시, 하사시로 진단하였다. 수술 중 좌안 하내측 결막과 내직근 힘줄부착부위 아래의 결막하유착이 관찰되어 이를 제거하고 Sodium Hyaluronate와 Carboxymethylcellulose의 혼합액인 유착방지제(Guardix-sol; Hanmi Pharm, Seoul, Korea)를 사용하였다. 결손 부위에 양막이식술을 2.0 × 2.5 cm 크기로 시행하였으며, 트리암시놀론(Triamcinolone acetonide 40 mg/mL, Tamceton®; Hanall BioPharma, Seoul, Korea) 테논낭밑주사를 시행하였다. 유착을 제거한 후 시행한 강제견인검사에서 안구운동 저항은 관찰되지 않았다. 병리조직검사에서 Hematoxylin-Eosin 염색 결과, 섬유화 소견과 림프구침윤이 관찰되어 섬유반흔 조직임을 확인하였다(Fig. 3). 결막하유착해리술을 시행한 후 1개월까지 정면주시에서 정위였고 복시가 없었으며 좌안의 외전시 -2, 상전시 -1 정도의 안구운동장애가 관찰되어 수술 전에 비하여 안구운동이 호전되었다. 결막하유착해리술 2개월 후 정면주시에서 18 PD의 좌안 내사시, 8 PD의 좌안 하사시가 관찰되었고, 좌안의 외전시 -3, 외상전시 -4 정도의 안구운동장애가 관찰되어 수술 직후보다 안구운동이 악화되었다. 이에 타병원으로 전원하여 결막하유착해리술로부터 3개월째에 좌안 결막하유착해리술, 양막이식술, 6.5 mm 내직근후전술을 시행하였고, 다시 1주일 뒤 정면주시에서 20 PD의 좌안 외사시, 3 PD의 좌안 상사시가 관찰되어 좌안 2 mm 내직근전진술을 시행하였다. 최종 수술 7개월 후 시행한 랑카스터검사에서 뚜렷한 안구운동장애는 관찰되지 않았으나(Fig. 4), 좌안의 외상전시 -1.5 정도의 안구운동장애와 좌상전 방향에서 복시가 남았다. 최종 내원인 수술 9개월 후까지 정면주시에서 정위였으며 중심 20도 이내의 복시는 없었으며 좌안의 외상전시 -1.5 정도의 안구운동장애와 좌상전 방향에서 복시가 남았다. 환자가 외상전 방향의 안구운동장애와 좌상전 방향의 복시가 있음에도 랑카스터검사에서 안구운동장애가 관찰되지 않은 이유는 본원에서 시행한 랑카스터검사가 중심 20도 이내의 안구운동만을 반영하며, 환자의 주관적인 소견을 바탕으로 하는 검사이기 때문으로 생각된다.

고 찰

존스관을 이용한 결막눈물주머니코안연결술의 흔한 부작용은 관의 위치이동, 돌출, 감염, 눈물배출장애 등이 알려져 있으며, 제한사시로 인한 복시는 매우 드문 부작용으로 지금까지 보고된 사례가 많지 않으며 임상경과가 다양하다[3,6-9].
국내에서 결막눈물주머니코안연결술을 시행한 후 제한 사시로 인한 복시가 발생한 사례로 2015년 Shin et al [9]이 해외문헌에 보고한 1예가 있다. 하지만 이 증례는 다공성 폴리에틸렌으로 둘러싼 존스관(Medpor -Coated Tear Drain [MCTD]; Porex, Fairburn, GA, USA)을 사용하였으며 섬유 반흔이 MCTD 표면을 둘러싼 Medpor 와 주변 조직 사이에 발생한 경우로서 고식적인 존스관을 사용한 본 증례와는 차이가 있다. 또한 MCTD를 제거하며 함께 유착제거술을 시행한 후 안구운동장애와 복시가 완전히 해소되었다고 보고하였다. MCTD는 Medpor 의 미세구멍에서 섬유혈관 조직이 자라며 주변 조직과의 유착이 형성되며 안쪽눈구석에 존스관을 고정하여 수술 후 가장 흔한 합병증인 관의 위치 이동을 감소시킨다고 보고되었다[8,10]. Fan et al [11]은 MCTD를 사용하여 결막눈물주머니코안연결술을 시행한 26안 모두에서 수술 후 6-28개월의 경과 관찰 기간 동안 관의 돌출이나 위치이동이 보이지 않아 MCTD를 사용한 경우 관의 위치가 보다 안정적으로 고정된다고 보고하였다. 1안(3.8%)에서 복시가 발생하였으나 3일 이내에 자연 소실 되었으며, Medpor 와의 관련성은 떨어지는 것으로 저자들은 추론하였다.
Ashenhurst et al [3]은 본 증례와 동일하게 고식적인 존스관을 사용한 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 안쪽눈구석 주변 결막하유착을 보고하였다. 총 7명의 환자에서 복시를 호소하였고, 수술로부터 복시 발생까지의 기간은 수술 후 몇 달에서 6년까지 다양한 임상양상을 보였다. 복시가 발생한 경우 스테로이드 점안액을 먼저 사용하였으며, 점안액 치료로 증상이 호전되지 않는 경우 수술을 시행하였다. 복시를 호소한 7명 중 2명은 수술 전 정면주시에서는 복시가 없거나 안구운동장애가 거의 없는 경한 환자였으며, 스테로이드 점안액 사용만으로 복시 증상이 호전되었다. 수술을 시행한 환자 중 3명에서는 수술 중 발견된 유착과 염증 소견이 심하여 수술 중 mitomycin C를 사용하였다. 유착해리술을 시행한 환자 중 1명은 재발하는 유착으로 인해 총 3회의 재수술을 시행하였으며, 수술 이후에도 안구운동장애가 본 증례와 같이 남았다.
Peña Urbina et al [8]은 결막눈물주머니코안연결술을 한 지 수년 후에 발생한 복시, 제한사시에 대한 2예를 보고하였다. 1예는 고식적인 존스관을 삽입한 36개월 뒤 복시, 고개 기울임이 발생하여 유착해리술, 양막이식술, 존스관제거술을 시행한 후 복시가 호전되었다. 5년 뒤 눈물흘림 증상을 다시 호전하기 위하여 존스관재삽입술을 시행하였고, 이후 7개월 뒤 복시가 재발하여 유착해리술, mitomycin C(0.02%)를 결막하주사하였으며 복시가 지속되어 1달 뒤 유착해리술을 시행하였다. 다른 1예에서는 MCTD를 삽입한 5년 뒤 복시, 고개돌림이 발생하였고 저자들은 존스관과의 기계적인 마찰로 인해 내직근의 섬유화도 함께 발생한 것으로 생각하였다. 유착해리술, 양막이식술, 내직근에 botulinum toxin A를 5 unit 주사하였다. 이후 8개월 뒤 유착해리술, 내직근에 botulinum toxin A를 5 unit 주사하였고, 6 mm 내직근후전술을 시행하였다. 결막하유착이 재발하는 특성으로 인해 제한사시를 교정하기 위하여 두 증례 모두에서 2회 이상의 재수술이 필요하였으며, 정면주시에서 복시는 호전되었으나, 안구운동장애는 지속되어 본 증례와 유사한 임상경과를 보였다.
Mombaerts and Witters [12]는 평균 7년의 경과 관찰 기간동안 130도 각도로 연장된 24 mm관을 사용하여 시행한 결막눈물주머니코안연결술의 성공률과 합병증 발생 빈도를 성인과 소아로 나누어 비교하였다. 드문 부작용인 술 후 결막반흔에 의한 안구외전장애는 어른 127안 중 5안, 소아 11안중 1안에서 관찰되었으며, 성인과 소아에서의 결막반흔 발생은 통계적으로 유의한 차이가 없었다(p=0.9999). 어른 2안 중 1안은 유착 재발을 방지하기 위하여 5-fluorouracil을 사용하며 결막하유착해리술을 시행하였으나 안구운동장애가 지속되어 조직 결손부위에 결막이식술, 볼점막이식술, 내직근에 botulinum toxin A를 주사하였으며 결막하유착이 재발하는 특성으로 인해 본 증례와 유사하게 안구운동장애를 호전하기 위하여 수차례의 재수술이 필요하였다.
지금까지의 보고에서 존스관을 이용한 결막눈물주머니코안연결술을 시행한 후 발생한 결막반흔은 산발적인 빈도로 발생하며, 병인이 밝혀지지 않아 결막하유착 및 이로 인한 복시를 예방하기 어렵다[3]. 유착의 재발이 빈번하기에 제한사시의 수술적 교정은 어려운 것으로 보고되어 있으며[3,8,12,13], 반흔 발생을 줄이기 위한 다양한 방법이 제시되었다. Mitomycin C, 5-fluorouracil [13] 등의 항대사물질이 수술 후 유착을 줄이는 데 효과 있는 것으로 보고되어 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 유착에 대하여 Ashenhurst et al [3]은 8명 중 3명에서, Peña Urbina et al [8]은 2명 중 1명에서 mitomycin C를 사용하였다. Mombaerts and Witters [12]는 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 결막유착에 대하여 5-fluorouracil을 사용하여 유착해리술을 시행하였다. 그러나 항대사물질을 사용하는 경우 각막진무름, 각공막의 천공이나 전안부허혈 등의 부작용이 발생할 가능성이 있어 수술 시 주의해야 한다[13].
일부 연구에서 스테로이드 결막하주사가 인접한 섬유아세포의 세포사멸효과를 일으켜 콜라겐섬유를 파괴하여 흉터 형성을 감소시킨다고 보고하였으며[13], Shin et al [9]의 증례에서는 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 결막하유착을 제거하고 0.5 mL의 triamcinolone (40 mg/1 mL)를 주사하였으며 이후 재수술 없이 안구운동과 복시가 해소되었다고 보고한 바 있다. Ashenhurst et al [3]은 8명 중 1명에서 유착제거 후 dexamethasone 4 mg 결막하주사를 시행하였다. 그러나 스테로이드 약제 사용 후 안압상승 및 백내장 발생과 같은 부작용이 생길 수 있으므로 사용에 주의해야한다[13].
유착을 줄이기 위한 방법으로 조직 결손부위에 물리적 장벽으로 양막이나 생체 내에서 분해되는 콜라겐기질인 Ologen® (Aeon Astron Europe BV, Leiden, the Netherlands) 삽입술을 시행해볼 수 있다. 양막은 상피세포의 이동을 촉진하는 두꺼운 바닥막이 있어 최소의 염증과 섬유화를 유발하며 상처회복을 촉진한다고 보고되었으며[14], 본 증례에서도 결막유착해리술 후 조직 결손부위에 양막이식을 시행하였다. Peña Urbina et al [8]이 보고한 두 증례에서도 모두 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 유착제거와 함께 양막이식술을 시행하여 유착의 재발을 방지하고자 하였다.
Yoo et al [15]은 토끼의 상직근을 절제하고 Marlex mesh(C. R. Bard, Covington, GA, USA)를 넣어 mesh와 연관된 유착으로 인한 제한사시에서 Ologen®의 효과에 관하여 연구하였다. Mesh만 삽입된 군, mesh와 양막, mesh와 Ologen®을 넣은 세 군을 비교하였으며, 수술 후 4주째 상직근과 공막사이의 근공막 유착력은 양막군에 비해 Ologen®을 사용한 군에서 유의하게 적어(p=0.045) 제한사시에서 Ologen®의 사용이 효과적이라고 보고하였다. Ologen®은 공막 표면에 놓여 물리적으로 결막하 조직과 분리시키고, 결막하 조직에서 섬유모세포를 콜라겐 기질의 다공성 구조 내로 유도하여 상처 회복 과정에서의 반흔 형성과 섬유화를 감소시킨다. 본 증례에서도 결막눈물주머니코안연결술 후 발생한 제한사시에 대하여 타원에서 시행한 최종 수술에서 Ologen® 삽입술을 시행하였으며, 이후 환자는 복시와 안구운동장애가 호전되는 임상경과를 보였다.
최근 혈관내피성장인자(vascular endothelial growth factor) 가 혈관생성을 유도하여 염증세포가 이동하고 증식하는 것을 중재하는 것에 착안하여 사시수술에서 항혈관내피성장인자항체(anti-vascular endothelial growth factor antibody)인 Bevacizumab (Avastin®; Genentech Inc., San Francisco, CA, USA)을 사용하여 유착을 줄이기 위한 연구가 시도되었으나, 술 후 유착을 유의하게 감소시키지는 못한다고 보고되었다[13].
결막눈물주머니코안연결술 후 유착으로 인한 제한사시는 드물게 발생하는 합병증이지만, 아직까지 임상경과와 예후에 대한 연구가 부족하며 결막 반흔의 과도한 형성을 예방하기 위한 방법이 정립되지 않았다. 또 제한사시가 발생하면 복시를 해소하기 위하여 여러 차례의 수술이 필요한 경우가 많고, 성공적인 수술에도 불구하고 안구운동장애가 남을 수 있으므로 이에 대한 주의와 함께 수술 전 충분한 사전 설명과 동의 획득이 필요할 것으로 생각된다.

NOTES

Conflict of Interest

The authors have no conflicts to disclose.

Figure 1.
Nine cardinal photographs of the patient at 5 months after the conjunctivodacryocystorhinostomy with Jones tube fixation. The patient shows severe abduction and moderate supraduction limitation in the left eye.
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Figure 2.
Coronal (A) and axial (B) contrast enhanced facial computed tomography shows enhancing soft tissue thickening surrounding Jones tube (arrowhead) in the left medial canthal area. Coronal (C) and axial (D) fat-saturated T1 orbital magnetic resonance imaging shows enhancing soft tissue (yellow arrow) in the left medial canthal area along the Jones tube.
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Figure 3.
Histopathologic image shows diffuse fibrotic tissues (black arrow) with aggregated lymphocytes (red arrow) (Hematoxylin-Eosin, ×200).
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Figure 4.
The Goldmann visual field test and the Lancaster test of the patient. (A) The Goldmann visual field test of the patient at 4 months after the conjunctivodacryocystorhinostomy (CDCR) surgery. The test shows center-sparing generalized diplopia. (B) The Goldmann visual field test of the patient at 9 months after the final surgery. The test shows dplopia at left and superior area. (C) The Lancaster test of the patient at 4 months after the CDCR surgery. The test shows restriction of left eye at abduction. (D) The Lancaster test of the patient at 7 months after the final surgery. The restriction was not clear. The patient was orthotropia in the primary gaze and there was no diplopia within the central 20° of visual field.
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Biography

이성은 / Seong Eun Lee
충남대학교 의과대학 안과학교실
Department of Ophthalmology, Chungnam National University School of Medicine
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