J Korean Ophthalmol Soc > Volume 62(9); 2021 > Article
단독 하사근염으로 발현한 특발안와염 1예

국문초록

목적

하사근에 단독으로 발현한 특발안와염 증례를 국내 최초로 보고한다.

증례요약

54세 남자 환자가 2개월 된 좌안 하안검 부종, 좌안 상내전, 하내전 시 통증, 양안 수직복시를 주소로 내원하였다. 환자는 머리를 우측으로 5° 가량 기울인 모습을 보였고, 좌안 결막충혈, 눈꺼풀 틈새의 상대적인 좁아짐이 관찰되었다. 안구운동검사에서 정면 주시 시 8프리즘디옵터의 좌안 상사시, 4프리즘디옵터의 간헐내사시가 확인되었고, 이는 외전, 하전 및 좌측 머리 기울임 시 악화되었다. 안와 자기공명영상에서 좌안 하사근 비대 소견을 보였으나 전신검사에서 특별한 염증성 질환이 확인되지 않아 좌안 하사근에 발생한 특발안와근염을 추정 진단하였다. 이에 경구 부신피질호르몬을 하루 60 mg 투여, 1개월에 걸쳐 감량하였다. 2개월째 안와 자기공명영상에서 좌안 하사근 비대가 확연히 줄었고, 복시는 소실되었다. 치료 후 7개월째까지 증상 재발 없이 경과 관찰 중이다.

결론

좌안 하안검 부종 및 양안 수직복시 환자에게 안와 자기공명영상 및 전신검사를 시행하여 좌안 하사근에 발생한 특발안와근염을 진단, 경구 부신피질호르몬으로써 성공적으로 치료하였다.

ABSTRACT

Purpose

To report a case of idiopathic orbital inflammation presenting with isolated myositis of the inferior oblique muscle.

Case summary

A 54‐year‐old man presented with swelling on the left lower lid, pain on superonasal and inferonasal gaze, and binocular diplopia for 2 months. His head was tilted to the right by about 5° and mild conjunctival injection and 3 mm narrowing of palpebral fissure of the left eye compared to the other eye were observed. Eight prism diopter (PD) left hypertropia and 4 PD intermittent esotropia were noted on primary gaze, which worsened on leftward gaze, downward gaze, and left head tilt. Orbital magnetic resonance imaging (MRI) showed enhanced hypertrophy of the left inferior oblique muscle. Systemic work‐up for possible inflammatory diseases yielded negative results. Therefore, a presumptive diagnosis of idiopathic isolated myositis of the left inferior oblique muscle was made. The patient was treated with 60 mg of oral corticosteroid per day for the first week, and the dose was tapered for 1 month as the symptoms reduced. Two months later, the patient became free from any symptoms and follow-up orbital MRI showed a significant decrease in size of the left inferior oblique muscle. There have been no signs of recurrence for 7 months.

Conclusions

A presumptive diagnosis of idiopathic isolated myositis of the inferior oblique muscle was made in a patient with swelling of the left lower lid and binocular diplopia based on orbital MRI and systemic work‐up. Good results were achieved with oral corticosteroid therapy.

특발안와염(idiopathic orbital inflammation)은 갑상샘 안병증(thyroid associated ophthalmopathy), 림프증식성 병증(lymphoproliferative diseases of the orbit) 다음으로 안와에서 호발하는 질환으로, 이전에 안와 가성종양(orbital pseudotumor)으로도 불렸으며, 특별한 전신적인 원인질환을 찾을 수 없을 때 진단된다[1]. 조직학적으로는 B림프구, T림프구 등 염증세포가 작용하는 것으로 알려져있고, 부신피질 호르몬치료의 효과가 진단의 기준으로 사용되기도 한다고 알려졌다[2]. 안와근염(orbital myositis)은 안와염이 외안근에 발생한 것으로, 특발안와근염(idiopathic orbital myositis)은 대부분의 경우 내직근, 상직근, 외직근을 침범하고 또한 여러 근육에 동시에 나타나는 경우가 많다고 알려졌다. 하지만 하사근에 단독적으로 나타나는 염증의 경우는 국외에서도 극히 드물게 보고되었고[3], 국내에서는 아직까지 보고된 바가 없어 이를 보고하고자 한다.

증례보고

54세 남자 환자가 약 2개월 전부터 시작된 양안 수직복시, 좌측 하안검 부종을 주소로 본원에 내원하였다. 좌측 하안검 부종 및 눈물흘림증상으로 개인 안과에서 결막염 진단하 치료받은 기왕력이 있었다. 기저질환으로 고혈압이 있었으며 그 외 외상을 비롯한 특별한 병력은 없었다. 내원 당시 환자는 머리를 우측으로 5° 가량 기울인 모습을 보였다. 양안의 교정시력은 모두 1.0이었으며, 안압은 우안 17 mmHg, 좌안 16 mmHg였다. 좌안 상내측, 하내측 운동 시 약하게 통증을 호소하였고, 좌안 하안검 부위의 부종으로 인해 눈꺼풀 틈새도 우안 9 mm, 좌안 6 mm로 좌안이 우안에 비해 약 3 mm 좁게 측정되었다. 안구돌출계검사에서는 우안 15 mm, 좌안 14 mm로 측정되었다. 동공부등이나 구심동공장애는 없었으며, 좌안 결막의 경미한 충혈 소견이 있었다. 안저검사상 망막 및 시신경에 특이 소견은 관찰되지 않았으나, 우안 외회선이 관찰되었다(Fig. 1A). 안구운동검사에서 정면 주시 시 8 prism diopter (PD)의 좌안 상사시, 4 PD의 간헐내사시, 좌측 주시 시 16 PD의 좌안 상사시, 9 PD의 내사시, 하방 주시 시 9 PD의 좌안 상사시, 6 PD의 내사시, 좌측으로 머리 기울일 시 12 PD의 좌안 상사시, 4 PD의 내사시 소견이 보였다. 이향운동에서 좌안의 상방 주시 시 과상전, 하방 주시 시 제한 소견이 관찰되었다(Fig. 1B, C). 조영제를 사용한 안와 자기공명영상에서 안구, 안와 첨부, 부비동, 해면정맥동은 정상 소견을 보였으나 좌안 하사근에 국한하여 조영증강을 동반한 근육의 비후 소견이 관찰되어 좌안 하사근에 발생한 특발안와근염을 시사하였다(Fig. 2A, B). 환자에게 발열이나 근육통 등의 전신증상은 없었으며, 안와근염을 일으킬 전신적인 원인질환 여부를 알아보고자 혈액검사를 시행, 항아세틸콜린 수용체 항체, 갑상선 기능 평가 및 갑상선 항체, 적혈구침강 속도, 류마티스 인자, 젖산탈수소효소 동위효소, 안지오텐신전환효소, 면역글로불린, 보체, 항핵항체, 항인지질항체, 항카디오리핀항체, 항호중구세포질항체, 거대세포바이러스 항체, 톡소플라즈마 항체 모두 정상 소견을 보였다. 임상적 증상, 이학적 검사, 영상의학적 소견 및 혈액검사 결과를 통해 좌안 하사근에 발생한 특발안와근염의 가능성이 높다고 판단하였다. 이에 따라 우선 1주간 프레드니솔론 정 30 mg을 하루 두 번, 총 60 mg씩 복용하도록 치료를 시작하였다. 1주일 후 환자의 좌안 하안검 부종, 눈꺼풀 틈새 좁아짐 및 결막충혈이 모두 호전되었고, 안구운동검사에서 정면 주시 시 4 PD의 좌안 상사시, 3 PD의 간헐내사시, 좌측 주시 시 8 PD의 좌안 상사시, 7 PD의 내사시, 하방 주시 시 8 PD의 좌안 상사시, 4 PD의 내사시가 관찰되어 사시 또한 호전된 것을 확인할 수 있었다. 경구 프레드니솔론의 복용량은 1개월에 걸쳐 서서히 줄여나갔으며, 1개월 후 안저검사에서 우안의 외회선 소실되었고(Fig. 3A), 안구운동검사에서 정면주시 시 2 PD의 좌안 상사위, 2 PD의 내사위, 좌측 주시시 4 PD의 좌안 상사위, 4 PD의 내사위가 관찰되었고, Hess 검사에서는 정위 소견이 확인되었다(Fig. 3B). 또한 2개월 째, 조영제를 사용한 안와 자기공명영상을 시행하였고, 이전에 관찰되던 좌안 하사근의 비후가 확연하게 감소한 것을 확인할 수 있었다(Fig. 2C, D). 치료 종료 후 7개월째, 좌측 주시시 잔존했던 경미한 복시 증상도 사라졌으며, 좌측안와 부종, 통증의 재발도 없었고, 안구운동검사에서도 모든 방향에서 정위 소견이 확인되었다.

고 찰

안와 염증질환(orbital inflammatory disease)은 다양한 원인으로 발생한 안와의 비정상적 염증을 의미한다. 이는 다른 이차적인 원인으로 발생한 안와염과 특발안와염으로 크게 분류할 수 있는데, 전자는 특정한 임상적, 병리학적 원인이 있는 경우이고, 후자는 임상적 소견, 혈액검사 및 영상 소견을 통해 전신적인 혹은 국소적인 원인을 찾을 수 없어 비특이적으로 발생하였다고 판단될 때 내리는 배제적인 진단이다. 특발안와염은 대체로 안와에 종양이 생긴 것처럼 안와 통증, 안구 돌출, 부종, 발적, 안구운동장애 등을 유발하여 과거에는 안와 가성종양으로도 불리기도 하였는데, 갑상샘 안병증, 림프증식성 병증 다음으로 안와에서 호발한다. 정확한 병인은 알려져 있지 않으나 조직 손상의 공통회복 과정인 섬유증식과 콜라겐 합성 과정에서의 비정상적 상처 치유 과정에 의해 나타난다고 생각되고 있으며, 조직학적으로는 B림프구와 T림프구를 비롯한 염증세포가 작용하여 증상을 나타내는 것으로 알려져 있다[2]. 진행 양상에 따라 급성(acute), 아급성(subacute), 만성(chronic)으로도 분류할 수 있는데, 급성으로 진행하는 경우가 일반적이나 만성적으로 증상이 지속되는 경우도 있다. 안와염은 안와의 모든 부분에서 발생 가능하며, 발생 위치에 따라 앞 안와염(anterior), 미만성 안와염(diffuse), 뒤 안와염(apical), 안와근염(myositic), 눈물샘염(lacrimal)으로 분류 가능하다. 국내에서 이전에 보고된 바에 따르면 특발안와염 환자들 중34.4%에서 안와근염으로 나타난다고 한다[4].
안와근염은 안와 염증질환 중에서 하나 이상의 외안근을 침범하는 질환이다. 안와염의 경우와 마찬가지로 원인질환이 있는 이차성의 안와근염인 경우 치료 방침이 달라지므로 환자의 과거력 및 전신 상태에 대한 검사를 진행한다. 특히 이차성 안와근염의 가장 흔한 원인인 갑상선 안병증의 감별이 중요하다. 이외의 연관 가능한 전신 질환으로는 유육종증(sarcoidosis), 베게너 육아종증(Wegener’s granulomatosis), 라임병(Lyme disease), 휘플병(Whipple's disease), 자가면역질환 및 당뇨병과 연관되어 발생하는 경우가 있다. 자가면역질환으로는 류마티스관절염(rheumatoid arthritis), 루프스(systemic lupus erythematosus), 쇼그렌증후군(Sjögren's syndrome), 건선관절염(psoriatic arthritis), 성인발병성 스틸병(adult onset Still's disease), 베체트병(Behcet's disease), 크론병(Crohn's disease) 외에 미분화 결체조직 질환(undifferentiated connective tissue disease)도 매우 드물게 관련이 있다고 보고되고 있다. 처그-스트라우스증후군(Churg-Strauss syndrome)의 경우도 가능하며 이 경우 천식 증상과 함께 호산구 증가 및 항호중구 세포질 항체 양성 소견을 보인다. 또한 고령이거나 발병이 서서히 진행하는 경우 악성 안와질환을 고려해야 하며, 림프종, 유방이나 폐, 전립선, 위장관, 신장으로부터 전이된 악성종양이 안와종양의 약 6%를 차지하므로 꼭 고려해야 한다. 그 외 초급성으로 시력감퇴를 동반한 경우에는 안와 봉와직염(orbital cellulitis)에 따른 안와근염을 의심할 수 있는데, 스테로이드가 아닌 항생제 치료에 의해 호전되므로 주의한다. 또한 헤르페스바이러스(Herpes virus) 감염에 의한 경우도 고려해야 한다. 본 증례에서도 이차 원인을 배제하기 위해 자가면역질환, 갑상선 질환, 혈관염, 감염성 질환에 대한 검사를 시행하였고, 정상 결과를 얻어 특발안와근염으로 진단할 수 있었다.
특발안와근염은 병력청취, 임상증상, 이학적 소견, 전신 검사, 안와 전산화단층촬영, 자기공명영상을 통해 진단할 수 있다. 필요에 따라서는 초음파검사나 조직 생검을 고려할 수도 있다. 주로 30, 40대의 젊은 사람에서 호발하며, 안와 전체적으로는 성별의 차이가 없다고 알려진 것과 달리 외안근에 국한된 경우 여성과 남성의 비율이 2:1로 여성에서 호발한다는 보고가 있다[4]. 증상으로는 안구운동에 의해 심해지는 안통, 다양한 정도의 안구운동제한, 이로 인한 사시 및 복시, 안구돌출, 결막충혈, 결막부종, 안검부종, 안검하수 등이 있다. 안와 전산화단층촬영, 자기공명영상에서는 침범 외안근의 비대와 고강도 조영증가가 관찰되며, 초음파 검사에서는 근육 팽대부가 비후되며, 내부 반사도는 감소되어 관찰된다. 조직 생검은 전신적 부신피질호르몬에 반응을 보이지 않는 경우에 고려할 수 있는데, 검사 결과가 전형적인 특징이라 하기는 힘들어 진단의 보조적인 도구 정도로 활용할 수 있다. 경우에 따라 검사 자체가 조직 손상을 유발하거나 치유에 방해가 될 수도 있으며 특히 병의 급성기에는 오히려 염증반응을 악화시킬 수 있어 금기 사항으로 알려져 있다[2].
Lee et al [5]의 보고에 의하면, 양안에 외안근염이 발생하는 빈도는 14.3%였으며, 전체의 71.4%는 복수안근을 나머지 28.6%는 단안근을 침범하였다고 보고하였다. 외안근염이 네 개의 외안근에 모두 발생되는 경우는 8% 가량으로 보고된 바 있다. 대규모의 환자를 분석한 보고에 따르면 75명의 특발안와근염 환자 중 51명인 68%에서 한 개의 근육을 침범하였으며, 주로 외직근과 내직근에서 33%와 29%의 비율로 나타났다[6]. 이 중 단수의 외안근만 침범한 경우가 가장 많은 77.3%, 복수의 외안근 침범이 9.1%, 3개 이상의 외안근 침범이 13.6%였으며 내직근, 상직근, 외직근, 하직근 순서로 흔하게 침범되는 것으로 조사되어, 외국에서 내직근, 외직근, 상직근, 하직근의 순서로 호발한다고 보고된 것과 비교해볼 수 있겠다. 사근의 침범은 국외에서는 아주 드물게 보고된 적 있으며[3], 국내에서는 상사근의 침범 1예가 보고되었을 뿐이다[7].
일반적으로는 안와근염이 발생한 근육이 수축하는 방향으로 주시할 시 통증 및 복시가 악화되는 것으로 알려져 있으며, 이는 급성 염증이 발생한 근육의 수축기능이 마비되는 기작으로써 이해되고 있다. Siatkowski et al [6]에 따르면 초음파검사에서 증상 초기 며칠 동안 침범된 근육의 비후를 보이나 기능에는 변화가 나타나지 않지만, 1-2주가 경과하면서 지속된 비후로 인하여 근육의 부전마비가 나타나고 이후 부분적으로 또는 완전하게 움직임이 마비되는 단계로 진행하는 것이 밝혀졌다. 하지만 안와근염이 발생한 근육에 따른 주시 장애의 양상을 연구한 최근 결과에 따르면, 전형적인 양상을 일관되게 따르지는 않는 것으로 밝혀졌다[8]. 특히 안와근염이 발생한 근육이 이완되는 방향을 주시할 시 복시가 심해지는 정반대의 증례도 드물지 않았다[8]. 이는 아급성, 혹은 만성 염증으로 근육에 섬유화가 일어나 이완이 제한되는 기작으로써 이해되며, 이런 경우 내과적치료에 따른 예후는 불량하다 알려져 있다[8]. 본 증례는 좌안 하사근에 염증이 발생하였음에도, 좌안의 외전 및 하방주시 장애, 상방주시 시 과상전, 머리를 좌측으로 기울일 시 정면주시에 비하여 상대적으로 복시가 심한 비전형적인 양상을 보였다. 외전제한을 근거로 급성 염증이 하사근의 수축기능 마비를 유발한 것으로 볼 수 있으며, 전반적인 좌안 상사시가 특히 하방 주시 시 심해지는 것은 안구 하측에 위치한 하사근의 심한 염증성 부종으로 인하여 눈 움직임이 기계적인 제한을 받았기 때문으로 생각된다. 특히 경구부신피질호르몬치료에 반응이 좋았던 점은 첫 발병 후 2개월이 지났음에도 하사근에 섬유화가 진행하지는 않았음을 짐작하게 한다.
급성 안와근염은 3-6주 뒤 자연 치유된 보고도 있으나, 증상 경감 및 재발 방지, 지속적인 염증반응에 따른 근육섬유화를 예방하기 위해서는 증상 발생 3주 이내에 즉각적인 치료가 권장된다. 일반적으로 진통제와 비스테로이드성 항염증제를 이용하여 증상을 경감시키고, 전신적인 고용량 부신피질호르몬요법을 시행하는 것이 일차 치료로 알려져 있으며 대개 본 증례와 같이 반응이 좋다고 알려졌다. Fleischmann et al [9]은 2주간 1 mg/kg 용량의 경구 프레드니솔론을 사용한 후 1개월간 줄여나갔으며, Moorman and Elston [10]은 상사근에 단독으로 발생한 특발안와근염에 대해 하루 30 mg의 경구 프레드니솔론을 1-2주 투여하고 약 3-4주 동안 용량을 줄여나갔으며 재발 소견은 없었다. Kau et al [11]은 하루 1 g 메칠프레드니솔론을 3일간 정맥 주사하고 그 후는 경구 프레드니솔론으로 변경하여 효과적으로 치료하였음을 보고한 바 있다. 본 증례에서도 1주간 하루 1 mg/kg 용량의 경구 프레드니솔론을 투여한 후 1개월 동안 줄여나간 결과 특별한 합병증이나 증상 재발 없이 좋은 치료 경과를 얻을 수 있었다. Chung et al [12]의 보고에 따르면 특발안와염에서 고용량 부신피질호르몬주사치료는 84.6%라는 높은 초기 반응률을 보였으며, 평균 10.5개월 경과 관찰 기간 동안 15.9%에서 재발을 보였으나 부신피질호르몬의 재투여 시 71.2%에서 완치를 보였다는 점도 이를 뒷받침한다. 하지만 Mombaerts and Koornneef [13]에 따르면 부신피질호르몬치료에서 37%의 낮은 완치율과 52%의 재발률이 있었던 반면, Methotrexate 사용군에서 62%에서 치료에 반응을 보이는 것으로 조사되어 부신피질호르몬을 일차적 치료제로서 사용하는 것에 이의가 제기되기도 한다. 한 개의 안근만 침범한 경우 부신피질호르몬치료에 대한 반응이 좋으나, 상대적으로 남성에서, 안구돌출이 없고 안검 후퇴를 보이는 경우, 수평 외안근을 침범하거나 여러 개 혹은 양안의 외안근을 침범할 때 재발 가능성이 높다고 알려져 있다[8]. 장기간 부신피질호르몬치료를 유지하여도 반복적으로 재발하거나 증상이 심할 경우 이차 치료로는 방사선치료, 면역억제제, 생물학적 제제의 순서로 고려하게 된다. 방사선 치료는 과거에 일차 치료로 사용되었으나 절반 정도에서 재발이 발생하는 것으로 알려졌고, 방사선 노출로 인해 백내장, 안구건조증, 방사선 망막증을 일으킬 수 있어 유의해야 한다[14]. 면역억제제로는 Methotrexate, Cyclosporine, Cyclophosphamide, Mycophenolate mofetil가 대표적이며, 최근에는 안와근염 환자에게 크론병이나 류마티스 관절염의 치료로 사용하는 Infliximab (chimeric monoclonal anti-tumor necrosis factor-α antibody)같은 생물학적 제제를 사용하여 긍정적 효과를 얻은 예가 보고되고 있다[15]. 추가로 면역글로불린 정주, 혈장교환술, 디옥시리보핵산(DNA) 혹은 리보핵산(RNA) 합성 저해물질 등의 치료법도 고려할 수 있다. 내과적 치료에 반응하지 않거나 시력소실과 같은 치명적 결과가 예상될 경우에는 제한적으로 수술적 접근을 시도할 수 있다.
안와근염은 급성기에 정확히 진단되어 적절한 치료가 이뤄지지 않을 경우 회복 정도가 더디고 영구적 장애가 남을 수 있다. 특히 사근에 국한된 안와염은 발생 빈도가 낮지만 안와와 안검의 경미한 발적 및 부종이 있는 복시 환자에서 비일치사시와 회선이 있고, 안구운동 시 통증이 있다면 이를 염두에 두고 조기에 적극적인 영상의학적 검사가 필요하다. 본 증례는 환자의 임상적 특징을 토대로 조기에 안와자기공명영상검사를 시행, 단독 하사근염으로 발현한 특발안와염을 진단하였다. 이에 따라 경구 부신피질호르몬치료를 하여 특별한 합병증이나 재발 없이 증상이 호전되었기에 문헌고찰과 함께 보고한다. 비록 하나의 근육을 침범한 안와근염이라고 하더라도 약 8%에서 미만성의 특발안와염으로 진행한다는 보고도 있으므로 향후 장기간의 경과 관찰이 필요할 것으로 생각된다[6].

NOTES

Conflict of Interest

The authors have no conflicts to disclose.

Figure 1.
Clinical manifestation at the first visit. (A) Fundus photography reveals excyclotorsion of the right eye. (B) Hess test implies esotropia and hypertropia of the left eye which increases at left and downgaze. (C) Nine-gaze photography shows limited infraduction and overactive supraduction of the left eye. Mild swelling of lower lid and conjunctival injection of the left eye are also observed.
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Figure 2.
Orbital magnetic resonance imaging (MRI) (A) coronal view, (B) sagittal view obtained at the first presentation shows isolated enlargement of the left inferior oblique muscle with contrast enhancement (white arrows). Follow-up orbital MRI (C) coronal view, (D) sagittal view obtained two months after the first visit shows significant decrease in size of the left inferior oblique muscle (white arrows).
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Figure 3.
After 1-month treatment of prednisolone. (A) Fundus photography shows minimal excyclotorsion of the right eye. (B) Orthophoria is observed at Hess test.
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Biography

김기현 / Gee-Hyun Kim
가톨릭대학교 의과대학 여의도성모병원 안과학교실
Department of Ophthalmology, Yeouido St. Mary’s Hospital, College of Medicine, The Catholic University of Korea
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